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Avaliação Neuropsicológica e Fissura Labiopalatina: Um Estudo de Caso Infantil Neuropsychological Assessment and Cleft Lip and Palate: A Child Case Study Joyce N. Leal de Moraes1, Denise Gonçalvez Cunha Coutinho2, Mara Cristina Souza de Lucia3 1Aluna do Curso de Especialização em Neuropsicologia. 2Neuropsicóloga do Hospital de Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo. 3Diretora da Divisão de Psicologia do Hospital de Clínicas da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo. Endereço de Correspondência: Rua Ó de Almeida 556, Campina, Belém, Pará. Email: joyceleal_moraes@hotmail.com Avaliação Neuropsicológica e Fissura Labiopalatina: Um Estudo de Caso Infantil Resumo A fissura labiopalatina constitui-se como uma anomalia craniofacial congênita, sendo a mais comum que compromete seres humanos. Estudos a correlacionam a uma série de dificuldades de cunho cognitivo, por isso este estudo teve como objetivo avaliar as funções superiores de uma criança de seis anos e nove meses do sexo feminino portadora da condição no Hospital de Clínicas Gaspar Vianna através de testes que indicaram eficiência intelectual deficitária (QI: 61), dificuldades graves na compreensão verbal, velocidade de processamento, memória operacional, memória de longo prazo episódica no plano verbal, memória de longo prazo semântica, memória de curto prazo verbal, linguagem, função executiva e atenção sustentada; maturidade mental preservada e comportamento adaptativo correspondente a seis anos e um mês. Ainda que não permita generalizações, este estudo reafirma a necessidade de maiores pesquisas na área para auxílio desta população. Palavras-chave: Fissura labiopalatina, Avaliação neuropsicológica, Funções superiores. Abstract The Cleft lip and palate consists in a congenital craniofacial anomaly, being the commonly to afflict the human beings. Studies correlate a series of cognitive impairment, so this study had as objective to evaluate the high functions of a six years and nine months female child whom had the condition, at the Hospital de Clínicas Gaspar Viana though tests that indicates intelectual efficiency deficit (QI: 61), impairments in verbal comprehension, processing speed, operational memory, verbal long term memory, language, executive function, attention sustained; mental maturity preserved and adaptative behavior corresponding to six years and one month. Although it doesn’t allow generalizations , this study reaffirms the need for further research in the area to aid of this population. Key Word: Cleft Lip and Palate, Neuropsychological evaluation, High functions. Introdução A fissura labiopalatina constitui-se como uma anomalia craniofacial congênita, sendo a mais comum que compromete a face dos seres humanos, com incidência de 1 em cada 1000 recém-nascidos (Tolarová & Cervenka, 1998). Ainda que estudos sugiram que esta população (não acompanhada de outras síndromes) desenvolva alterações na linguagem na mesma proporção que crianças sem a fenda (Golding-Kushner, 2001, Bzoch, 2004), outros autores encontraram comprometimentos nas habilidades linguísticas assim como déficits nas áreas atencionais, de memória operacional e relacionadas ao desempenho escolar (Tabaquim & Joaquim, 2013, Jacob & Tabaquin, 2014, Marcelino, 2009, Broder et al., 1998). Por possuírem um acometimento da função velofaríngea, que funciona para manter a pressão aérea intra-oral e direcionar o fluxo aéreo para a cavidade oral durante a produção de fonemas, processo necessário para a linguagem expressiva, indivíduos com a condição congênita encontram-se em um grupo de risco para o desenvolvimento de atrasos na área linguística (Bzoch, 2004). Estes impedimentos, por sua vez, podem levar a falhas comunicativas que resultam na incapacidade de gerar reforço recíproco e ampliar as respostas do ouvinte, gerando um déficit nas capacidades comunicativas e de aprendizagem a longo prazo (Marcelino, 2009). Dificuldades de cunho acadêmico em indivíduos com fissura labiopalatina tem sido retratada em diversos estudos (Roberts, Mathias, & Wheaton, 2012, Broder & Strauss, 1998), assim como a média de seu Quociente de Inteligência (QI) e desempenho em testes verbais mostraram-se, em sua maioria, menores em comparação a indivíduos sem a condição (Straus & Broder 1993). Na avaliação das habilidades neuropsicológicas, Jacob e Tabaquim (2014) verificaram déficits no domínio da área cognitiva linguística e de memória operacional. Mesmo com a diversidade de estudos realizados sobre esta população, pesquisas sobre o desenvolvimento de suas funções superiores ainda são recentes e pouco investigadas (Tabaquim & Joaquim 2013). Em sua reabilitação, pessoas com esta condição deparam-se com diversos desafios que as predispõe a distúrbios cognitivos e comportamentais (Jacob & Tabaquim 2014). O estudo das áreas funcionais pode ajudar em intervenções planejadas e focadas, além de contribuir para o conhecimento a respeito do funcionamento dos estados e processos mentais, de forma que este artigo tem por objetivo identificar o perfil neuropsicológico de um indivíduo portador de fenda palatina, especificamente identificando as áreas de possíveis déficits cognitivos. Apresentação do caso O estudo foi desenvolvido como parte do trabalho de conclusão da especialização em neuropsicologia realizado no Hospital de Clínicas Gaspar Viana. Foi solicitado o preenchimento do termo de consentimento livre e esclarecido. O caso selecionado para estudo foi de uma criança do gênero feminino, com 6 anos e nove meses, cursando a primeira série do Ensino fundamental em uma escola pública de Ananindeua-PA, foi encaminhada pelo hospital Ophir Loyola onde recebe tratamento para a condição de fenda palatina após resultado inconclusivo do teste de audiometria, pois a mesma não conseguia compreender os comandos do teste, acabando por não explicar as dificuldades apresentadas. As queixas relatadas pela escola e pela mãe foram: dificuldade de atenção, compreensão e aprendizagem, não saber ler nem escrever (apenas copiar, com muita lentidão, as letras do quadro), repetir sempre a última letra ouvida quando tentam ensiná-la o alfabeto, problemas para ser compreendida pelas limitações ocasionadas pela fenda e mostrar-se constantemente aborrecida ao não ser entendida. A. é a segunda filha de uma gravidez não planejada e possui uma irmã de 9 anos. A mãe realizou pré-natal sem intercorrências médicas. O parto ocorreu aos 8 meses em casa e A. demorou a chorar, apresentou o palato fendido e ausência da campainha, seu peso ao nascer foi estimado em 1,5kg, falava “mãe” com 1 ano, andou por volta de 1 ano e 8 meses com ajuda de andador e o controle esfincteriano ocorreu entre 1 ano e 6 meses a 2 anos. Submeteu-se a duas cirurgias para correção da fenda e construção da úvula, uma com 1 anos e 6 meses e outra aos 2 anos, ainda deixando parte da fenda que só poderá ser fechada completamente depois de trocada toda a dentição da criança, a úvula encontra-se partida, fazendo com que a fala expressiva espontânea ainda esteja parcialmente comprometida. Após a segunda cirurgia a mãe relatou que A. mostrou-se mais agitada e alerta. A. fez tratamento com uma fonoaudióloga quinzenalmente no hospital Ophir Loyola por três meses que posteriormente passou a ser apenas mensalmente. Com relação à sociabilidade, a mãe relata que A. é tímida, tem apenas dois amigos na escola. Em casa sua rotina consiste em assistir televisão, raramente brinca e quando o faz é sem companhia. Aborrece-se com frequência em virtude das pessoas não entenderem o que diz, preferindo, na maioria das vezes, calar-se. O processo diagnóstico foi realizado de acordo com a seguinte bateria de testes: Com a mãe a) Escala de Maturidade Social – Vineland (Sparrow, Balla & Cicchetti, 1994); Com a criança Avaliação Neuropsicológica: b) Escala de Inteligência Wechsler para Crianças – WISC-IV (Figueiredo, 2014);c) Testes de nomeação de Boston (Romero, 2000); d) Escala de Maturidade Intelectual Columbia (Burgemeiter & Blum, 1993); e) Figura Complexa de Rey (Oliveira 1999); f) Métodos Horizonte (Martins 2003); g) Teste de Aprendizagem Auditivo-Verbal de Rey - RAVLT (Malloy-Diniz, Da Cruz, Torres & Cosenza, 2000). Resultados Os resultados dos testes foram considerados dos pontos de vista quantitativo e qualitativo. Ao longo do processo diagnóstico a paciente mostrou-se sociável, sorridente e comunicativa, no momento da avaliação engajava-se facilmente no início, mas à medida que frustrava-se ao se deparar com algo que não conseguia responder começava a agitar-se, andar pela sala e atender as questões impulsivamente para terminar a tarefa mais rapidamente. Quando lhe foi imposto limites em determinadas situações, negava-se a realizar a tarefa e tentava sair da sala. Tabela 1. Testes neuropsicológicos e resultados. Função Teste Resultados Em Percentil Classificação Eficiência Intelectual WISC IV1 0,5 Dificuldade Grave Índice de Compreensão Verbal (WISC IV)1 0,1 Dificuldade Grave Índice de Organização Perceptual (WISC IV)1 21 Dificuldade Leve Índice de Velocidade de Processamento (WISC IV)1 0,2 Dificuldade Grave Índice de Memória Operacional (WISC IV)1 3 Dificuldade Grave Columbia - Escala de Maturidade Mental2 43 Preservado Memória de longo prazo episódica - plano verbal Teste de Aprendizagem Auditivo-Verbal de Rey (RAVLT)3 0,3 Dificuldade Grave Memória de longo prazo episódica - plano visuo-espacial Figura Complexa de Rey – Memória4 40 Dificuldade Leve Memória de longo prazo semântica Informações (WISC IV)1 1 Dificuldade Grave Vocabulário (WISC IV)1 1 Dificuldade Grave Memória de curto prazo – verbal Dígitos (WISC)1 0,1 Dificuldade Grave Linguagem – Nomeação Boston Naming Test4 0,6 Dificuldade Grave Funções Visuoperceptivas e Visuoconstrutivas Figura Complexa de Rey – Cópia5 10 Dificuldade Grave Completar Figuras (WISC IV)1 34 Preservado Função Executiva – abstração Semelhanças (WISC IV)1 2 Dificuldade Grave Conceitos Figurativos (WISC IV)1 5 Dificuldade Moderada Função Executiva – raciocínio Raciocínio Matricial (WISC IV)1 50 Preservado Raciocínio com Palavras (WISC IV)1 0,4 Dificuldade Grave Função Executiva - julgamento moral e ético Compreensão (WISC)1 0,1 Dificuldade Grave Atenção – sustentada Códigos (WISC IV)1 2 Dificuldade Grave Cancelamento (WISC IV)1 1 Dificuldade Grave Atenção – alternada Procurar Símbolos (WISC IV)1 9 Dificuldade Moderada Nota: 1(Figueiredo, 2014); 2(Burgemeiter & Blum, 1993); 3(Malloy-Diniz et al., 2000); 4(Romero, 2000). Na Escala de Maturidade Social Vineland (Sparrow et al, 1994) sua pontuação foi correspondente à idade social de 6,1 anos. Para avaliação da linguagem receptiva foram utilizados comandos simples de pequenas tarefas para que a paciente as realizasse, de modo que ela conseguia apenas buscar objetos em pontos que fossem sinalizados visualmente. Quando se acrescentaram referências que envolviam habilidades relacionadas à memória, função executiva e linguagem e mais de duas ações, estas não foram completadas, mostrando uma dificuldade grave de compreensão de comandos complexos. Na questão da repetição A. foi capaz de repetir palavras ou sequencias simples. Mesmo apresentando déficit na tarefa de nomeação avaliada através do Boston Naming Test (Romero, 2000), foi capaz de reconhecer a funcionalidade dos objetos. O desempenho acadêmico mostrou que A. ainda não consegue ler nem escrever sem ajuda de um modelo, consegue contar somente até cinco, não reconhece as letras do alfabeto, consegue realizar contas de soma e subtração envolvendo números até cinco. Através dos Métodos Horizonte (Martins, 2003) verificou-se que consegue diferenciar tamanhos (grande, pequeno, médio), posições (atrás, na frente, ao lado, em cima, embaixo, esquerda, direita, dentro, fora) e quantidade (cheio, vazio). Sabe identificar figuras geométricas simples como triângulo, quadrado e círculo. Colore figuras, ainda que não consiga respeitar totalmente os contornos ou preenchê-las por completo. Sabe diferenciar cores primárias, sem, no entanto, diferenciar as tonalidades. Discussão Verificou-se que os resultados obtidos foram consistentes com a literatura referente a dificuldades na área da linguagem em indivíduos com fissura palatina (Bzoch, 2004, Gil-da-Silva-Lopes & Monlleó, 2014, Marcelino, 2009, Tabaquim & Joaquim, 2013, Jacob & Tabaquin, 2014) podendo ser percebido tanto diretamente pelos déficits encontrados nas tarefas de linguagem receptiva e nomeação como em funções superiores que dependem indiretamente desta habilidade como a memória de longo prazo episódica do plano verbal (que refere-se a capacidade de reter memórias e acontecimentos referentes a informação verbal), semântica (capacidade de evocar conhecimentos adquiridos no contexto escolar e estabelecer relações conceituais), de curto prazo verbal (capacidade de reter pequenas quantidades de informação e manipulação das mesmas em conjunto com mecanismos atencionais e de execução), abstrações verbais, raciocínio com palavras e julgamento moral e ético. Crianças com alterações da produção da fala, linguagem e compreensão possuem maior predisposição para apresentar atraso na aquisição das primeiras palavras, produção de pequenas sentenças, problemas na recuperação de palavras e dificuldade de raciocínio verbal quando comparadas com seus pares (Marcelino, 2009). Ao considerarmos a melhora no desempenho em tarefas que dependem de auxílio visual em detrimento do linguístico/auditivo como Figura Complexa de Rey – memória (Martins, 2003), e as habilidades preservadas em testes de maturação mental: Columbia (Burgemeiter & Blum, 1993), e percepção de detalhes: Completar Figuras - WISC IV (Figueiredo, 2014), sugere ainda que as dificuldades linguísticas a longo prazo podem ter contribuído para o rebaixamento do desempenho geral nas outras avaliações. A grave dificuldade encontrada na eficiência intelectual (QI = 61) sugere comorbidade de deficiência intelectual em associação à condição da fissura palatina. A associação ou não com outras deficiências são comuns na população de indivíduos com fenda palatina, ainda que não exista uma relação direta solidamente comprovada (Gil-da-Silva-Lopes & Monlleó, 2014). Em estudos longitudinais autores encontraram declínios no desenvolvimento cognitivo ao longo do crescimento em crianças nascidas com a fenda lábiopalatina. Star et al (1977) utilizando a Escala Bayley de Desenvolvimento Infantil avaliou crianças com fissura lápiopalatina ao longo de quatro fases de crescimento (6, 12, 18 e 24 meses) e ainda que tenham permanecido dentro do esperado para as idades, as médias das pontuações referentes ao desempenho cognitivo caíram de 103 aos seis meses para 89 aos 24, assim como Kapp-Simon e Krueckberg (1999) que encontraram um declínio de 100 pontos aos seis meses para 91 aos 24. Strauss e Broder (1993) em pesquisa com indivíduos portadores da anomalia e deficiência intelectual encontraram que déficits na área linguística eram 34,6% mais comuns nesta população em comparação ao grupo controle de indivíduos com desenvolvimento típico. A Organização Mundial de Saúde (OMS) reconhece que é necessário investimento público na pesquisa e tratamento desta condição congênita, considerando sua alta prevalência, associação com comorbidades, acompanhamentos prolongados e exigência de esforços multiprofissionais. Conclui-se, assim, que os resultados obtidos nesta avaliação, apesar de não permitirem generalizações, reafirmam a necessidade de maiores investigações para o auxílio desta população. Referências Burgemeiter, B. B., Blum L. H. L. I. (1993). Escala de Maturidade Mental Columbia. São Paulo: Casa do Psicólogo. Broder,H. L., Richman, L. C., Matheson P. B. (1993). Learning disability, school achievement, and grade retention among children with cleft: a two-center study. Cleft Palate-Craniofacial Jornal, 35,127–31. Broder H. L., Strauss R. P. (1998) Children with cleft lip/palate and mental retardation: an unexplored population. Cleft Palate-Craniofacial Jornal, 3, 548–556. Bzoch K. R. (2004). Communicative disorders related to cleft lip and palate. Boston: College-Hill Press. Campos, C. F., Cruz, M. S., Feniman M. R. (2002). Habilidades auditivas de figura fundo e atenção seletiva em crianças portadoras de fissura lábiopalatina. Anais do Primeiro Congresso Brasileiro de Fonoaudiologia e Genética dos distúrbios da Comunicação (p.44). Fortaleza. Figueiredo V. L. M. (2014) WISC-IV: Escala de Inteligência Wechsler para crianças – manual. Adaptação e padronização de uma amostra brasileira. São Paulo: Casa do Psicólogo. Gil-da-Silva-Lopes, V. L.; Monlleo, I. L. Risk factors and the prevention of oral clefts (2014). Recuperado em 16 Dez. 2014: www.scielo.br/scielo.php?script=sci_arttext&pid=S1806-83242014000200002&lng=en&nrm=iso. Golding-Kushner, K. J. (2001). Therapy techniques for cleft palate speech & related disorders. San Diego: Singular. Kapp-Simon, K. A., Krueckeberg, S. (2000). Mental Development in Infants with Cleft Lip and/or Palate. The Cleft Palate-Craniofacial Journal: 37 (1), 65-70. Malloy-Diniz, L. F., Da Cruz, M. F., Torres, V., Cosenza R. (2000). O Teste de Aprendizagem Auditivo-Verbal de Rey: normas para uma população brasileira. Rev Bras Neurol, 36(3), 79-83. Marcelino, F. C. (2009) Perfil das habilidades de linguagem de indivíduos com fissura labiopalatina. [Tese de Doutorado em Ciências da Reabilitação]. HRACUSP. Martins, N. L. B. (2003). Método Horizonte: sondagem das habilidades para alfabetização. São Paulo: Vetor. Oliveira, M. S. (1999). Figuras Complexas de Rey: teste de cópia e de reprodução de memória de figuras geométricas complexas. Manual André Rey. Revisão técnica Teresinha Rey, Lucia C. F. Franco. Tradução Teresinha Rey, Lucia C. F. Franco. São Paulo: Casa do Psicólogo. World Health Organization. (2014). Geneva: World Health Organization; [citado em 2014 Dec 26]. Disponível em: http://www.who.int/genomics/publications/en/. Roberts, R. M., Mathias, J. L., Wheaton, P. (2012). Cognitive functioning in children and adults with nonsyndromal cleft lip and/or palate: a meta-analysis. Journal of Pedriatic Psychology, 37(7), 786-797. Romero, S. B. (2000). Desempenho de uma amostra brasileira no teste de nomeação de Boston. Dissertação de Mestrado em Neurociências – Universidade Federal de São Paulo, São Paulo. Sparrow, S. S., Balla D. A., Cicchetti D. V. (1994). Vineland Adaptive Behavior Scales Interview Edition, expanded form manual. Circles Pines, MN: American Guidance Service. Starr P, Chinsky R, Cantern H, Meier J. (1997). Mental, motor, and social behavior of infants with cleft lip and/or cleft palate. Cleft Palate J.,14:140–147. Strauss, R. P., Broder, H. (1993) Children with Cleft Lip/Palate and Mental Retardation: A Subpopulation of Cleft-Craniofacial Team Patients. The Cleft Palate-Craniofacial Journal: November 1993, Vol. 30, No. 6, pp. 548-556.
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