Artigo Radiologia 2018

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Centro de Ciências da Saúde Faculdade de Odontologia
Dep. Patologia e Diagnóstico Oral
Trabalho de Conclusão de Curso
Especialização: Radiologia e Imaginologia Odontológica
Cisto Odontogênico Calcificante: Relato de Caso
Mauricio Silva Demétrio
Orientador: Marcelo Farias
RIO DE JANEIRO
2018
1 INTRODUÇÃO:
O Cisto Odontogênico Calcificante é uma lesão odontogênica benigna derivada de remanescentes do epitélio odontogênico que permanecem dentro dos maxilares ou da gengiva (MOLERI, 2002). 
A lesão não possui predilecão por gênero (JONES et al., 2006), tem ampla distribuição etária, com a maioria dos casos sendo diagnosticada na segunda e terceira décadas de vida. (NEVILLE et al., 2002; LI et al., 2003). Geralmente aparece como uma massa indolor, de crescimento lento, envolvendo igualmente a maxila e a mandíbula com predileção para a região anterior (BUCHNER, 1991). Podem ocorrer Cistos Odontogênicos Calcificantes em associação com tumores odontogênicos, sendo mais comum o odontoma (NEVILLE et al., 2002).
Radiograficamente, a lesão aparece como uma radiolucência unilocular ou multilocular bem definida, que pode conter pequenos materiais radiopacos de tamanhos, formas e graus de opacidade variados. Ocasionalmente está associado a um odontoma ou a um dente não erupcionado. (PRAETORIUS et al., 1981; ODEL et al., 1998; HIRSHBERG et al., 1994; POGREL, 2005).
A enucleação por dissecção é o tratamento de escolha, podendo ainda, se necessária, ser realizada descompressão previamente à enucleação. Quando o Cisto Odontogênico Calcificante está associado a outros tumores odontogênicos (exceto odontomas), o comportamento biológico do tumor associado irá predominar. (DANIEL et al., 2014)
Chindasombatjaroen et al. em (2014) ,em revisão de literature, encontrou 25 casos publicados de Tumor Odontogenico Cístico Calcificante na área dos molares superiores. Buchner (1991) relatou que 3.3cm é o tamanho médio da lesão quando diagnosticada. 
O objetivo desse trabalho é relatar um caso de Cisto Odontogênico Calcificante de grande extensão, aproximadamente 7.5cm, que se estendia por toda a maxila do lado esquerdo. 
2 REVISÃO DA LITERATURA
2.1. Características Clínicas
O Cisto Odontogênico Calcificante (COC) foi reconhecido pela primeira vez como uma entidade distinta por Gorlin et al. (1962). Antes disso, era geralmente diagnosticado como um ameloblastoma atípico ou como um tipo de odontoma (LUCAS, 1984).
Em 1971, o Centro Internacional de Referência para a Definição Histológica e Classificação de Tumores Odontogênicos, Cistos de Maxilas e Lesões Afiliadas classificou o COC como um tumor odontogênico benigno (PINDBORG et al., 1971). A partir da natureza neoplásica do COC, vários novos nomes foram propostos para designá-la, como, Tumor Odontogênico Calcificante de Células Fantasmas (FEJERSKOV et al., 1972), Tumor Odontogênicos Císticos Calcificante (TOCC) (FREEDMAN et al., 1975) e Tumor de Células Fantasmas Dentinogênico (PRAETOHUS et al., 1981). 
Em 1992, a Organização Mundial de Saúde (OMS), caracterizou o COC como uma neoplasia (TOCC). Em 2005, a revisão da classificação de tumores odontogênicos da OMS considerou o fato de que estas lesões por vezes eram identificadas como císticas e outras vezes sólidas. Foram então reclassificadas em duas entidades distintas: o Tumor Odontogênico Cístico Calcificante (variante cística) e o Tumor Dentinogênico de Células Fantasmas (variante sólida). Na classificação atual de tumores odontogênicos (2017), a OMS, retirou a variante cística da classificação de tumores odontogênicos, excluindo a terminologia Tumor Odontogênico Cístico Calcificante, e recolocou esta lesão na classificação de cistos odontogênicos denominando-a como Cisto Odontogênico Calcificante (COC) (El-NAGGAR, et al. 2017). O Tumor Dentinogênico de Células Fantasmas, que correspondia à variante sólida, foi mantido na classificação de tumores odontogênicos. Existe ainda, um tumor odontogênico maligno composto de vários componentes histológicos similares aos encontrados no Cisto Odontogênico Calcificante e no Tumor Dentinogênico de Células Fantasmas, denominado Carcinoma Odontogênico de Células Fantasmas, completando assim a tríade clássica de tumores odontogênicos que contêm células fantasmas ( SILVA et al.,2014)
A lesão tem ampla distribuição etária, mas a maioria dos casos é diagnosticada na segunda e terceira décadas de vida (LI et al.,2003).
Clinicamente, o COC apresenta-se geralmente como inchaço indolor de crescimento lento, afetando igualmente a maxila e a mandíbula, e com predileção para a região anterior dos maxilares (SHAMASKIN et al., 1989; ODELL et al., 1998; FREGNANI et al., 2003; JONES et al. 2006). Eventualmente a lesão pode aparecer nos tecidos moles (NEVILLE et al., 2002).
Os COCs têm ampla distribuição etária e atinge o pico de incidência na segunda e terceira décadas de vida (NEVILLE et al., 2002). Não se observa predileção por gênero (SHAMASKIN et al., 1989; BUCHNER ,1991; JONES et al., 2006).
Geralmente aparece como uma massa indolor de crescimento lento, envolvendo igualmente a maxila e a mandíbula com predileção para a região anterior (BUCHNER,1991). Ocorrências nas regiões de premolares e molares da maxila representam cerca de 11,7% e 2% de todos os COCs, respectivamente (BUCHNER,1991). Podem ocorrer COCs em associação com outros tumores odontogênicos, sendo mais frequente o odontoma. Outros tumores odontogênicos associados ao COC foram relatados como: Fibroma Ameloblástico e tumor odontogênico adenomatóide (FARMAN et al., 1978; LIN et al., 2004; YOON et al., 2004; PHILLIPS et al., 2010).
Buchner (1991) relatou 215 casos de TOCC. As lesões estavam associadas a dentes não erupcionados em 68 casos (32%), sendo que 43 (63%) estavam localizados na maxila e 25 (37%) na mandíbula. Em 10 casos (7 na maxila, 3 na mandíbula), as lesões foram associadas a mais de um dente não erupcionado, sugerindo que o segundo ou terceiro dente deslocado e impedido de erupção pela presença da lesão.
Em estudo de 215 casos de COC realizado por Buchner (1991) O tamanho da lesão era conhecido em 58 casos, variando de 0,5 a 12 cm. Quase 60% das lesões possuiam entre 2 a 3,9 cm. O tamanho médio foi de 3,3 cm.
Histologicamente, esta lesão caracteriza-se por uma camada basal bem definida no revestimento epitelial, uma camada sobreposta composta por células reticulares estreladas e massas de células epiteliais fantasmas localizadas no revestimento epitelial do cisto. A presença de células fantasmas no COC não é patognomônica, tendo sido descrita também em ameloblastoma, fibroma ameloblástico e odontoma. (ODEL et al., 1998).
2.2. Análise imaginológica
O COC é geralmente assintomático (ODEL et al., 1998). Estudo de 215 casos de COC realizado por Buchner (1991), demonstrou que a expansão do osso foi registrada em 133 casos e perfuração das tábuas ósseas corticais em 10 casos. As lesões iniciais não apresentaram expansão e foram detectadas após exame radiográfico, geralmente pela falha da erupção dentária. Dezesseis pacientes se queixaram de dor, mas isso geralmente associada à infecção secundária.
Radiograficamente, a lesão aparece como uma radiolucência unilocular ou multilocular bem definida, que pode conter pequenos materiais radiopacos de tamanhos, formas e graus de opacidade variados. Ocasionalmente é associado com odontoma ou dente não erupcionado (PRAETORIUS et al., 1981; ODEL et al., 1998; HIRSHBERG et al., 1994; POGREL, 2005). Os COCs raramente têm uma aparência multilocular. Apenas 8 COC multiloculares foram documentados na literatura (IIDA et al., 2006; LI et al., 2003; MOLERI et al., 2002; MOEN et al., 2012; EL-BEIALY et al.,1990).
É uma característica do COC se assemelhar ao ameloblastoma (EVERSOLE, 1978). A presença de corpos radiopacos no exame radiográfico pode auxiliar no diagnóstico diferencial do COC. Quando o material calcificado é detectado, deve-se considerar a possibilidade de tumor odontogênico adenomatóide, tumor odontogênico epitelial calcificante,fibroma ossificante e odontoma (DANIEL et al., 2014).
Chindasombatjaroen et al. (2014) relatou que a tomografia computadorizada de feixe cônico é extremamente útil para a avaliação abrangente das lesões, e os detalhes obtidos a partir das imagens são fundamentais para fazer o diagnóstico diferencial e elaborar o plano de tratamento.
Houve 25 casos de COC na área dos molares superiores relatados na literatura, Apenas 14 dos casos foram ilustrados com radiografias; 13 COCs apareceram como lesões uniloculares, e apenas 1 exibiu um padrão multilocular. A reabsorção de raízes nos dentes envolvidos foi encontrada em 7 casos, enquanto que 2 casos não apresentaram reabsorção radicular. Dois COCs foram encontrados em áreas edêntulas. Os detalhes da reabsorção radicular não foram fornecidos nos outros 3 casos. A Tomografia computadorizada (TC) foi realizada em 8 dos 14 casos (CHINDASOMBATJAROEN et al. 2014).
2.3. Tratamento:
O método de tratamento realizado para o COC é enucleacão com curetagem (BUCHNER et al., 1990). A recidiva da lesão após enucleação é incomum. Apenas oito casos de recidiva foram relatados na literatura de língua inglesa. As recidivas foram relatadas após 1 a 8 anos. Quando o COC está presente em associação com outros tumores odontogênicos, o tratamento é baseado no tumor associado (BUCHNER, 1991)
A literatura relata tratamento bem sucedido de grandes cistos odontogênicos por uma inicial descompressão e posterior cirurgia de enucleação e curetagem (POGREL, 2005).
Em um estudo de 30 anos, a recidiva de COC mais recente relatada após enucleacão foi de 6 anos a partir do diagnóstico inicial (LEDESMA-MONTES et al., 2008). 
Souza (2007) relatou 3 casos de COC tratados por meio de descompressão e concluiu que devido à natureza indolente e não agressiva desta lesão, a descompressão pode ter um papel útil como um tratamento preliminar de grandes COC. 
Enucleação com curetagem consiste na remoção do tumor somado a remocão de 1 a 2 mm camada de osso ao redor da periferia da cavidade cística com uma cureta afiada ou uma broca de desgaste ósseo. O objetivo deste procedimento é remover os remanescentes epiteliais que poderiam se originar de uma lesão recorrente (DANIEL et al., 2014).
Emam et al. (2017) relataram um caso de um COC em maxilla, que a abordagem em duas etapas (descompressão e posterior enucleacão) obteve resultado previsível, concluindo que tal tratamento pode ser aplicado no manejo de grandes COCs. 
3 RELATO DE CASO
Paciente M.C.A.S, 13 anos, sexo feminino, procurou o Serviço de Cirurgia Bucomaxilofacial do Hospital Universitário Pedro Ernesto (HUPE) da Universidade do Estado do Rio de Janeiro (UERJ) relatando mobilidade de dentes 27, 26, 25, e aumento gengival, ambos presentes há aproximadamente 6 meses.
Ao exame clínico extra-oral (Figura 1; A, B) , notava-se aumento de volume na região infra-orbitária, paranasal, geniana e zigomática esquerda . No exame intra-oral notava-se apagamento do fundo de vestíbulo, ausência do incisivo central superior esquerdo e aumento de mobilidade dos dentes 27, 26, 25.
Figura 1 – Avaliação extra-oral: A – Vista frontal B- Vista submento-vértexB
A
Ao exame radiográfico (figura 2) observou-se lesão radiolúcida, unilocular bem definida associada aos dentes 21 e 28 que estavam inclusos, contendo pequenos materiais radiopacos de tamanhos, formas e graus de opacidade variados que sugeriam ser um odontoma. Observou-se reabsorcão radicular nos dentes 27, 26, 25. No sentido látero-medial, a lesão estava presente em rebordo alveolar de maxila, do lado esquerdo, que se estendia da região do dente 11 à região da tuberosidade de maxila. No sentido ínfero-superior, a lesão se estendia por todo seio maxilar, ao assoalho de órbita esquerda. 
Figura 2 – Radiografia Panorâmica
A paciente foi submetida a biópsia incisional sob anestesia local. Nesse mesmo tempo cirúrgico, foi realizada descompressão da lesão e instalação de uma sonda nasotraqueal número 14 fixada ao dente 11 com um fio de aço número 1 (Figura3;A,B).
Figura 3 - Foto Intra-oral após descompressão.
A peça cirúrgica foi encaminhada para o laboratório de Anatomia Patológica da Faculdade de Odontologia da UERJ, para estudo histopatológico. O cortes histológicos corados em hematoxilina e eosina mostraram um tecido com camada basal bem definida no revestimento epitelial, uma camada sobreposta composta por células reticulares estreladas e massas de células epiteliais fantasmas localizadas no revestimento epitelial do cisto . O exame histopatológico revelou um quadro microscópio compatível com Cisto Odontogênico Calcificante (Figura 4; A, B)
A
Figura 4 – Exame Histopatológico B
Foi solicitada tomografia computadorizada (TC) da face para determinar a real extensão da lesão e verificar possível presença de perfuração cortical e/ou invasão da lesão de tecidos moles adjacentes. A lesão estendia-se em direção às corticais lingual e vestibular, causando abaulamento e perfurações das mesmas (Figura 5; A, B, C, D, E).
Após 3 semanas de descompressão, a responsável pela paciente relatou dificuldades de manter a região higienizada e desconforto local. Embora a lesão fosse bastante extensa, consideramos que a enucleação seria uma ótima opção de tratamento, pois possibilitaria uma resolução rápida do problema, sem necessidade de colaboração da paciente. Os dentes seriam mantidos, exceto o 21 e 28 que estavam inclusos.
Figura 5 - TC no pré operatorio: A-Reconstrução 3D em vista frontal, B- Reconstrução 3D em vista oblíqua, C- Corte sagital demonstrando calcificaçoes dentro da lesão, D- Corte coronal, E- Corte axialE
D
C
B
A
Durante a anamnese, nenhum dado significativo foi obtido na história patológica pregressa. Os exames pré-operatórios (sangue, urina e radiografia de tórax PA e perfil) apresentaram-se normais. Após avaliação da Clínica Médica, realização de risco cirúrgico, e assinatura termo de consentimento, o procedimento foi liberado .
 A cirurgia para enucleacão da lesão foi realizada sob anestesia geral e intubação nasotraqueal. Considerando que a lesão se estendia, em algumas partes, até a região da crista óssea alveolar, o acesso foi realizado com incisão vertical parapapilar entre os dentes 11 e 22, e um incisão intrasulcular do dente 11 até o 27 (Figura 6; A,B).
A
B
Figura 6 - A Descolamento mucoperiosteal. B Enucleacão do tumor
Após cuidadosa dissecção, a enucleação foi realizada. Em seguida foi efetuada ostectomia periférica em toda cavidade óssea remanescente com broca Eggburr. A loja cirúrgica foi copiosamente irrigada para remover possíveis resíduos ósseos. 
Após a revisão da hemostasia, o retalho mucoperiosteal foi suturado com uso de fio absorvível Vicryl 3-0.
A peça cirúrgica foi encaminhada para o laboratório de Anatomia Patológica da Faculdade de Odontologia da UERJ, para estudo histopatológico. O diagnóstico de Cisto Odontogênico Calcificante foi confirmado (Figura 7).
Figura 7 – Peça Cirúrgica
A evolução pós-operatória foi satisfatória e a paciente teve alta hospitalar 24 horas após o procedimento.
A TC pós operatória foi realizada 12 meses após o procedimento. O exame sugere neoformação óssea por toda a extensão da região de enucleacão da lesão (Figura 8; A,B,C,D,E). 
Figura 8 – TC no pós-operatórioF
E
D
C
B
A
Atualmente o período pós-operatório é de 12 meses e a paciente está sob cuidados do Serviço de Ortodontia da Universidade Estadual do Rio de Janeiro. O contorno facial e gengival foi prontamente restabelecido. (figura 9; A,B).
Figura 9 - Pós-operatório de 12 meses. A – Vista extraoral B- Vista intra-oralB
A
4 DISCUSSÃO
Desde a identificação do COC (GORLIN et al. 1962; GOLD 1963), há controvérsia quanto a natureza ,terminologia e classificacão da lesão. Apesar de ser amplamente considerado um cisto, alguns investigadores preferiram classificá-lo como uma neoplasia (FEJERSKOV et al., 1972; FREEDMAN et al., 1975; PRAETOHUS et al., 1981). Em relacão à nomenclatura, Neville et al. (2002) aborda a lesão por 6 diferentes denominacões (Cisto Odontogênico Calcificante,Cisto de Gorlin, Tumor Dentinogênico de Células Fantasmas, Tumor Odontogeênico Cístico Calcificante, Cisto Odontogênico Calcificante de Células Fantasmas). Em 2017, A OMS que em 1992 havia caracterizado o COC como uma neoplasia (TOCC), revisa suas diretrizes e, em virtude da sua benignidade clínica e histopatológica, reclassifica a lesão como um cisto odontogênico (COC) e mantém o Tumor Dentinogênico de Células Fantasmas na classificação de tumores odontogêncios. (El-NAGGAR, et al. 2017). 
 Os cistos odontogênicos calcificantes são diagnosticados com maior frequência na segunda e terceira décadas de vida.  Quando estão associados a odontomas costumam aparecer em pacientes mais jovens (idade média de 17 anos), exatamente como no caso aqui relatado em que a paciente tinha 13 anos e a lesão estava associada a um odontoma. Já as variantes neoplásicas ( Tumor Dentinogênico de Células Fantasmas) ocorrem em pacientes com faixa etária mais elevada. 
Crescimento lento, aumento de volume com apagamento do fundo de vestíbulo, sem sintomatologia dolorosa e com predilecão pela regiao anterior da maxilla, são as caracteristicas clínicas mais comuns,( SHAMASKIN et al., 1989; ODEL et al., 1998; FREGNANI et al. 2003). As mesmas características estavam presentes na paciente , sendo que havia também mobilidade dentária.
Neville et al. (2002) cita que o tumor odontogênico adenomatóide, ameloblastoma e mais comumente o odontoma podem ocorrer em associacão com o COC. Outros tumores odontogênicos associados ao COC foram relatados: fibroblastoma ameloblástico, fibro-odontoma ameloblástico e odontoma ( FARMAN et al., 1978; LIN et al., 2004; PHILLIPS et al., 2010; YOON et al., 2004). Em estudo de 215 casos de COOT realizado por Buchner (1991), em 68 casos (32%), as lesões foram associadas a dentes não erupcionados. Destes, 43 (63%) estavam localizados na maxila e 25 (37%) na mandíbula .Neville 2002 relatou que aproximadamente em um terço dos casos , a lesão está associada a um dente não erupcionado. No presente caso, o COC diagnosticado, corrobora os achados de Neville et al (2002), e de Buchner ( 1991), pois a lesão foi encontrada na maxilla, associada a dentes não erupcionados e a um odontoma composto. 
No exame radiográfico inicial (radiografia panorâmica) observamos os mesmos achados radiográficos de relatos anteriores, principalmente associacão a dentes inclusos e odontomas (PRAETORIUS et al., 1981; ODEL et al., 1998; HIRSHBERG et al., 1994; POGREL, 2005). A presença de material calcificado no interior da lesão permitiu hipótese diagnóstica de tumor odontogênico adenomatóide , tumor odontogênico epitelial calcificante, e COC (DANIEL et al., 2014).
Revisão de literatura realizada por Chindasombatjaroen et al. (2014) encontrou somente 25 casos publicados de COC em área dos molares superiores. Apenas 14 dos casos foram ilustrados com radiografias . A reabsorção radicular nos dentes envolvidos foi encontrada em 7 casos. Na avaliação deste caso observamos que a lesão se estenteu até a região do terceiro molar superior esquerdo. Considerando que a lesão estava associada à um incisivo superior incluso, acreditamos que está de acordo com a predileção pela região anterior dos maxilares, sendo que, por ser uma lesão extensa, chegou até a região posterior da maxilla. A reabsorção radicular, que não é frequentemente vista nesta lesão, estava presente nos dentes 25,26 e 27. 
Para Pogrel (2005) e Souza et al. (2007), a descompressão é eficaz como tratamento preliminar de lesões císticas grandes, podendo ter um papel útil como tratamento preliminar de grandes COC. Quando a variante cística é grande como no caso presente, uma abordagem em duas etapas permite que a parede do cisto se torne cronicamente inflamada (o que aumenta a espessura do revestimento cístico), que subseqüentemente permite a diminuicão do tamanho do cisto. Esta diminuição no tamanho do cisto permite que a enucleação secundária seja mais previsível, diminuindo o risco de recidiva (POGREL, 2005). Neste caso observamos um COC de dimensões maiores que o dobro do tamanho médio de 3.3 cm relatados por Buchner (1991). Isso justifica o fato de nosso relato ser inicialmente tratado com descompressão.
Para avaliacão mais abrangente da lesão, foi solicitada uma tomografia computadorizada de de feixe cônico. Para Chindasombatjaroen et al. (2014) a tomografia computadorizada de feixe cônico produz imagens fundamentais para fazer o diagnóstico diferencial e projetar os planos de tratamento.
A maioria dos autores consideram o COC uma lesão com pouca ou nenhuma tendência a recorrência. A enucleacação é o tratamento de escolha ( LORANDI et al., 1974; SWINSON, 1976; SLOTWEG et al., 1980; WRIGHT et al., 1984; BUCHNER, 1991; DANIEL et al., 2014). A enucleação com curetagem pode ser eficaz, pois visa remover os remanescentes epiteliais que poderiam se originar de uma lesão recorrente (DANIEL et al., 2014). Entretanto considerando o comportamento biológico e baixo índice de recidiva, não há necessidade de obter margem de segurança e dentes em contato com a lesão deverão ser mantidos, exceto os dentes inclusos associados à lesão.
5 CONCLUSÃO
- A descompressão pode ser indicada como um tratamento preliminar de COCs de grande extensão (maiores que 4cm)
- Enucleação com ostectomia periférica é um tratamento associado a baixo índice de recidiva em casos de COC.
- Radiograficamente, o COC possui radiolucência unilocular bem definida, que pode conter materiais radiopacos. Ocasionalmente é associado com odontoma ou dente não erupcionado 
- Os dentes inclusos associados ao COC são removidos frequentemente. Entretanto os dentes erupcionados em contato com a lesão , podem ser mantidos, considerando o baixo índice de recorrência desta lesão.
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