Doença de Kienböck em Crianças

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<p>HOSPITAL DO SERVIDOR PÚBLICO</p><p>MUNICIPAL</p><p>Residência Médica em Ortopedia e Traumatologia</p><p>BRUNO SANTOS LEAL CAMPOS</p><p>REVISÃO SISTEMÁTICA E SÉRIE DE CASOS: DOENÇA DE</p><p>KIENBÖCK EM CRIANÇAS</p><p>São Paulo</p><p>2018</p><p>2</p><p>Bruno Santos Leal Campos</p><p>REVISÃO SISTEMÁTICA E SÉRIE DE CASOS: DOENÇA DE</p><p>KIENBÖCK EM CRIANÇAS</p><p>São Paulo</p><p>2018</p><p>Trabalho de Conclusão de Curso apresentado</p><p>à Comissão de Residência Médica do Hospital</p><p>do Servidor Público Municipal, como requisito</p><p>parcial para obtenção do título de Especialista</p><p>– Modalidade Residência Médica.</p><p>Área: Ortopedia e Traumatologia</p><p>Orientadora: Regina Yumi Saito</p><p>3</p><p>Campos, Bruno Santos Leal</p><p>Revisão sistemática e série de casos: Doença de Kienböck em</p><p>crianças / Bruno Santos Leal Campos.- São Paulo, 2018.</p><p>30f</p><p>Orientadora: Regina Yumi Saito</p><p>Trabalho de Conclusão de Curso (Residência em Ortopedia e</p><p>Traumatologia) – Hospital do Servidor Público Municipal</p><p>1. Doença de Kienböck. 2. Crianças. 3. Osteonecrose do</p><p>semilunar. I. Saito, Regina Yumi, orient. II. Hospital do Servidor Público</p><p>Municipal. III. Título.</p><p>AUTORIZO A DIVULGAÇÃO TOTAL OU PARCIAL DESTE TRABALHO, POR</p><p>QUALQUER MEIO CONVENCIONAL OU ELETRÔNICO, PARA FINS DE</p><p>ESTUDO E PESQUISA, DESDE QUE CITADA A FONTE.</p><p>São Paulo, 09/10/2018</p><p>Assinatura do Autor: ________________________________________</p><p>BRUNO SANTOS LEAL CAMPOS</p><p>4</p><p>Bruno Santos Leal Campos</p><p>REVISÃO SISTEMÁTICA E SÉRIE DE CASOS: DOENÇA DE KIENBÖCK EM</p><p>CRIANÇAS</p><p>Trabalho de Conclusão de Curso apresentado à comissão de Residência</p><p>Médica do Hospital do Servidor Público Municipal, como requisito parcial para</p><p>obtenção do título de Residência Médica.</p><p>Área: Ortopedia e Traumatologia</p><p>Orientadora: Regina Yumi Saito</p><p>São Paulo, 09 de outubro de 2018.</p><p>Banca Examinadora</p><p>____________________________________________________________</p><p>Prof. Dr. Marcos Yoshio Yano</p><p>____________________________________________________________</p><p>Prof. Dra. Ellen de Oliveira Goiano</p><p>_____________________________________________________________</p><p>Prof. Dr. Marcelo Tavares</p><p>Conceito Final: Aprovado.</p><p>Nota: 8.37</p><p>5</p><p>AGRADECIMENTO</p><p>Chego ao fim de mais uma jornada, e que jornada. Sem o apoio de</p><p>vocês, não conseguiria lograr êxito. Agradeço a minha mãe, a minha esposa, a</p><p>minha família, aos meus amigos, aos meus colegas de residência pelo apoio e</p><p>por estarem sempre ao meu lado nessa caminhada, a minha orientadora, aos</p><p>meus preceptores, pelo apoio e orientação para uma formação de qualidade.</p><p>Ao meu avô, Waldenor, que perdi durante esta caminhada, mas que está</p><p>torcendo por mim no céu.</p><p>6</p><p>RESUMO</p><p>A Doença de Kienböck (DK) também conhecida como osteonecrose,</p><p>lunatomalácia, necrose asséptica ou isquêmica do lunar. É uma patologia</p><p>idiopática, onde ocorre uma necrose do osso semilunar. A etiologia básica,</p><p>história natural e tratamento permaneceram controversos por muito tempo.</p><p>Ocorre em indivíduos com qualquer idade, em ambos os sexos. Possui uma</p><p>frequência rara em crianças e representa apenas 1% dos casos descritos;</p><p>foram relatados apenas 65 casos na literatura e raramente ocorre na forma</p><p>bilateral. É um problema incapacitante, que provoca dores e perda de função</p><p>do punho. O tratamento da DK pode ser convencional (imobilização) ou</p><p>cirúrgico e a conduta depende principalmente da duração dos sintomas e do</p><p>estágio da doença; consiste na tentativa de aliviar a dor, melhorar a função e</p><p>limitar a progressão da doença. O presente trabalho tem por objetivo</p><p>apresentar uma série de casos de crianças com a Doença de Kienböck e</p><p>realizar uma revisão da literatura. Trata-se de um estudo retrospectivo e</p><p>descritivo. As informações foram colhidas através dos prontuários dos</p><p>pacientes como dados pessoais, antecedentes pessoais, história do trauma,</p><p>quadro clinico, radiografias, ressonância magnética, evolução clínica e</p><p>tratamento realizado. A pesquisa bibliográfica foi realizada nas plataformas</p><p>Pubmed, periódicos da CAPES e na Lilacs. Os casos relatados corroboram</p><p>com os achados na literatura pois as duas crianças possuíam variância ulnar</p><p>negativa e foi empregado o tratamento cirúrgico com abordagens diferentes e</p><p>compatíveis com a literatura. Este trabalho ratifica a importância do diagnóstico</p><p>precoce e que a Doença Kienböck não é exclusiva de adultos, embora não seja</p><p>frequente, deve ser excluído em crianças com dor no punho de causa</p><p>desconhecida. O diagnóstico precoce é importante para o prognóstico, quanto</p><p>mais cedo o diagnóstico, maior a chance do paciente se recuperar e voltar as</p><p>suas atividades.</p><p>Palavras-chave: Doença de Kienböck. Crianças. Osteonecrose do semilunar.</p><p>7</p><p>ABSTRACT</p><p>Kienböck's Disease (DK) also known as osteonecrosis, lunatomalacia, or</p><p>aseptic ischemic necrosis of the lunar. It is an idiopathic pathology, where</p><p>necrosis occurs of the lunate bone. The basic etiology, natural history and</p><p>treatment remained controversial for a long time. It occurs in individuals of any</p><p>age, in both sexes. It has a rare frequency in children and represents only 1% of</p><p>the cases described; only 65 cases have been reported in the literature and</p><p>rarely occurs bilaterally. It is a disabling problem, which causes pain and loss of</p><p>wrist function. The treatment of DK can be conventional (immobilization) or</p><p>surgical and the conduct depends mainly on the duration of the symptoms and</p><p>the stage of the disease; is to try to relieve pain, improve function, and limit the</p><p>progression of the disease. The present work aims to present a series of cases</p><p>of children with Kienböck's disease and to carry out a review of the literature.</p><p>This is a retrospective and descriptive study. The information was collected</p><p>through the patients' records as personal data, personal history, trauma history,</p><p>clinical picture, radiographs, magnetic resonance, clinical evolution and</p><p>treatment. The bibliographic research was carried out in the platforms Pubmed,</p><p>CAPES and Lilacs. The reported cases corroborate with findings in the literature</p><p>since the two children had negative ulnar variance and was used the surgical</p><p>treatment with different approaches compatible with the literature. This work</p><p>ratifies the importance of early diagnosis and that Kienböck's Disease is not</p><p>exclusive to adults, although not frequent, should be excluded in children with</p><p>fist pain of unknown cause. Early diagnosis is important for prognosis, the</p><p>earlier the diagnosis, the greater the chance of the patient recovering and</p><p>returning to their activities.</p><p>Keywords: Kienböck's disease. Children. Osteonecrosis of the lunate.</p><p>8</p><p>SUMÁRIO</p><p>1. INTRODUÇÃO ............................................................................ 9</p><p>2. OBJETIVOS ............................................................................ 11</p><p>2.1 Objetivo primário .................................................................................... 11</p><p>2.2 Objetivo secundário ............................................................................... 11</p><p>3. METODOLOGIA ........................................................................ 12</p><p>4. REVISÃO DA LITERATURA ...................................................... 13</p><p>5. DESCRIÇÃO DOS CASOS ........................................................ 17</p><p>6. DISCUSSÃO ............................................................................ 22</p><p>7. CONCLUSÃO ..........................................................................</p><p>26</p><p>REFERENCIAS ............................................................................ 27</p><p>ANEXOS ..................................................................................... 32</p><p>9</p><p>1. INTRODUÇÃO</p><p>Em 1910, Kienböck descreveu uma condição isolada do semilunar</p><p>associada à ligeiras modificações secundárias dos ossos do carpo, causada</p><p>por incapacidade de fornecimento de sangue ao osso semilunar, originada</p><p>principalmente pela necrose avascular atribuída à predisposição anatômica ou</p><p>devido ao rompimento traumático e mecânico do fornecimento de sangue¹. É</p><p>um problema incapacitante que provoca dores e perda de função do punho².</p><p>A etiologia básica, história natural e tratamento permaneceram</p><p>controversos por muito tempo². Pode ser causado por algum trauma repetitivo,</p><p>apesar de existir uma fraca relação entre microtrauma repetitivo como agente</p><p>causador da Doença de Kienböck (DK), há frequentes relatos de um trauma</p><p>especifico anterior ao diagnóstico, ou idiopática, com base em uma</p><p>combinação de fatores anatômicos predisponentes (variância ulnar negativa,</p><p>gradiente radial baixo) e fatores traumáticos (como dano no osso) levando à</p><p>criação de uma hipertensão no semilunar¹,³. A variância ulnar tem sido relatada</p><p>como um fator importante no desenvolvimento da Doença de Kienböck (DK)4.</p><p>Lichtman4 (1977), propôs uma classificação clínica para a DK de acordo</p><p>com a etapa radiográfica. Fase 1: radiografia normal com mudança de</p><p>intensidade na ressonância magnética por imagem (MRI); Fase 2: semilunar de</p><p>esclerose difusa, linhas de fratura podem estar presentes, Fase 3: colapso da</p><p>superfície articular semilunar, Fase 3A: alinhamento e altura carpal normal,</p><p>Fase 3B: perda de altura do carpo, Fase 4: colapso semilunar com artrose</p><p>degenerativa radiocarpal e mediocárpica5.</p><p>Em 2010, esse sistema de classificação foi expandido incluindo uma</p><p>fase 0 hipotética e um estágio da doença bem representado, a fase 3C. Na</p><p>fase 0 os pacientes apresentam dor intermitente, mas a radiografia padrão e a</p><p>ressonância magnética por imagem (MRI) são normais. A vantagem do</p><p>diagnóstico nesta fase seria o potencial para abortar o verdadeiro início da</p><p>osteonecrose pela correlação de fatores etiológicos associados com estágios</p><p>mais avançados da doença. Na fase 3C da doença há ocorrência de uma</p><p>fratura coronal ou fragmentação do semilunar5. Este sistema de classificação é</p><p>rotineiramente utilizado para o estadiamento da doença, orientação e avaliação</p><p>da eficácia dos tratamentos6.</p><p>10</p><p>A DK tem um espectro enorme de gravidade e um curso variável</p><p>bastante imprevisível, por isso a importância de um diagnóstico precoce da</p><p>doença, visto que, é habitual que os doentes recorram aos cuidados médicos</p><p>apenas muitos meses depois da sintomatologia, sendo importante para a</p><p>escolha do tratamento adequado.</p><p>11</p><p>2. OBJETIVOS</p><p>2.1 Objetivo primário</p><p>Apresentar uma série de casos de crianças com a Doença de Kienböck.</p><p>2.2 Objetivo secundário</p><p>Realizar uma revisão sistemática da literatura da epidemiologia da</p><p>Doença de Kienböck em crianças.</p><p>12</p><p>3. METODOLOGIA</p><p>Trata-se de um estudo retrospectivo e descritivo. As informações foram</p><p>colhidas através dos prontuários dos pacientes.</p><p>Através do prontuário foram colhidos os dados pessoais, antecedentes</p><p>pessoais, história do trauma, quadro clinico, radiografias e ressonância</p><p>magnética. Onde fora obtido a evolução clínica e tratamento realizado.</p><p>As radiografias desses pacientes foram avaliadas, e a DK classificada de</p><p>acordo com a classificação de Lichtman4.</p><p>A pesquisa bibliográfica foi realizada nas plataformas Pubmed, com</p><p>auxílio de uma profissional da BIREME, utilização dos descritores, conforme a</p><p>seguinte estratégia “(kienbock OR osteonecrosis[mh]) AND ("Lunate Bone"[mh]</p><p>OR lunates) Filters: Child: birth-18 years”. Para ampliar a busca foi pesquisado</p><p>também na plataforma de periódicos da CAPES e na plataforma Lilacs. A</p><p>plataforma de dados do Pubmed compila publicações desde 1966 até 2018.</p><p>Foram encontrados 75 artigos.</p><p>Todos os responsáveis pelos pacientes assinaram termo de</p><p>consentimento livre esclarecido e os pesquisadores seguiram as normas da</p><p>Resolução 466/12.</p><p>O trabalho foi aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa do Hospital</p><p>do Servidor Público Municipal de São Paulo, CAAE 69310517.0.0000.5442.</p><p>13</p><p>4. REVISÃO DA LITERATURA</p><p>A DK é também conhecida como osteonecrose, lunatomalácia, necrose</p><p>asséptica ou isquêmica do lunar é uma patologia idiopática, onde ocorre uma</p><p>necrose do osso semilunar.</p><p>O carpo contém oito ossos irrigados por pequenas artérias, onde uma</p><p>dessas arteríolas é bloqueada ou tem seu calibre diminuído por um fenômeno</p><p>de compressão termina por ocasionar uma osteonecrose11,12. O semilunar é o</p><p>osso central da primeira fileira do carpo. Articula proximalmente com o rádio e</p><p>com a fibrocartilagem triangular e distalmente com o capitato. Em um terço dos</p><p>casos articula distalmente, apenas, com o capitato13. Há múltiplos padrões de</p><p>vascularização para o osso semilunar, sendo que, a maioria das vezes os</p><p>ramos palmares e dorsais contribuem para a irrigação do osso semilunar. No</p><p>entanto, este é vascularizado por apenas uma artéria palmar única em 7% dos</p><p>punhos estudados. Além disso, os padrões de ramo intraósseos variam,</p><p>sendo que 31% dos casos em estudo mostraram um único trajeto através do</p><p>osso, sem arborização vascular significativa14,15.</p><p>A DK apresenta etiologia ainda incerta, não sendo possível afirmar a sua</p><p>origem, apesar das várias teorias que foram propostas que normalmente se</p><p>relacionam com a morfologia do osso lunar, a anatomia óssea local e a</p><p>vascularização do osso semilunar16,17.</p><p>Watanabe e colaboradores, em 1993, notaram que ossos semilunares</p><p>menores eram uma tendência nos pacientes com DK. Em 1928, Hultén</p><p>observou em um estudo de pacientes suecos com DK, que 78% desses</p><p>pacientes apresentaram variação ulnar negativa, em comparação com 23% na</p><p>população em geral. O autor sugeriu que uma ulna distalmente mais curta leva</p><p>a um aumento da força de transmissão através da articulação radio-ulnar,</p><p>contribuindo para um risco aumentado de osteonecrose18.</p><p>Cross (2014) descreveu três tipos de morfologia do osso semilunar</p><p>relacionando a condição da variância ulnar com a DK. São eles: o tipo</p><p>semilunar I que apresenta um ápice proximal, mais provável de ser visto em</p><p>punhos com variância ulnar negativa; nos tipos semilunares II e III a forma é</p><p>mais retangular e está associada com punhos ulnar neutros ou positivos. O tipo</p><p>I apresentou as taxas mais elevadas de stress e fragmentação sob</p><p>14</p><p>carregamento concluindo que era a configuração mais fraca, entretanto</p><p>estudos subsequentes não mostraram uma relação definitiva entre variação</p><p>ulnar e Doença de Kienböck19.</p><p>Afshar e colaboradores, observaram em 2013 uma variação significativa</p><p>ulnar negativa nos pulsos em pacientes com DK comparado com os controles</p><p>não afetados20. Já Goeminne e colaboradores (2010) identificaram uma</p><p>diferença significativa na variação ulnar entre a doença precoce e fase final de</p><p>Kienböck, com uma variação mais negativa observada na doença avançada21.</p><p>Embora observada uma associação entre o desenvolvimento da DK e a</p><p>variante ulnar não causalidade direta foi encontrada em uma meta-análise</p><p>realizada por Stahl e colaboradores (2013)22. Em contrapartida a isso, vários</p><p>investigadores do Japão não encontraram uma correlação positiva entre a</p><p>variância ulnar negativa e a DK23,24.</p><p>Baseado na história clínica do paciente e no exame físico, para o</p><p>diagnóstico da DK são necessários exames auxiliares de diagnóstico: como</p><p>radiografia, tomografia axial computorizada (TAC) e ressonância magnética.</p><p>Quanto ao exame físico os pacientes geralmente</p><p>apresentam dor e diminuição</p><p>de força muscular a nível do punho afetado, com a evolução da doença ocorre</p><p>aumento da dor e rigidez do punho, associada a artrose degenerativa</p><p>avançada13.</p><p>A lunatomalácia infantil e juvenil é considerada a DK das crianças.</p><p>Doença de Kienböck e lunatomalácia no entanto, diferem em tratamento e</p><p>prognóstico, que tem sido motivo de sua diferenciação. Lunatomalácia é uma</p><p>condição autolimitante que geralmente pode ser tratada com imobilização e</p><p>tem um bom prognóstico. A causa é desconhecida, mas foi pensada para estar</p><p>relacionado a um processo autoimune. A doença é baseada na idade do</p><p>paciente, na lunatomalácia infantil afeta crianças menores de 12 anos,</p><p>enquanto que a lunatomalácia juvenil afeta aqueles de 13 anos até o final da</p><p>maturidade esquelética12.</p><p>De maneira geral, os tratamentos podem ser agrupados em três</p><p>categorias: mecânicas (para descompressão do semilunar), biológicas (para</p><p>revascularização) e cirurgias de salvamento. Entre as abordagens mecânicas,</p><p>incluem-se os procedimentos de nivelamento articular (encurtamento do rádio</p><p>ou alongamento da ulna), as osteotomias angulares do rádio (abertura ou</p><p>15</p><p>fechamento de cunhas laterais ou mediais) e as artrodeses intercarpais</p><p>limitadas; as abordagens biológicas consistem na transferência de um pedículo</p><p>vascular ou de tecido ósseo vascularizado para o semilunar; já as cirurgias de</p><p>salvamento visam aliviar da dor e preservar a função.</p><p>A necessidade da intervenção cirúrgica é determinada pela</p><p>sintomatologia e o nível de déficit funcional após a tentativa de imobilização</p><p>associada a utilização de medicamentos anti-inflamatórios e analgésicos. Caso</p><p>a intervenção cirúrgica seja necessária, ou seja, falha do tratamento</p><p>convencional, deve-se levar em consideração a idade do paciente e estádio da</p><p>doença. Apesar da diversidade de intervenções cirúrgicas ao longo dos anos,</p><p>ainda não demonstrou ser capaz de alterar a história natural da doença12,13.</p><p>Uma abordagem não cirúrgica é recomendada com prolongada imobilização</p><p>em um molde, pois há um grande potencial para a cura e remodelação nesta</p><p>idade. O encurtamento radial pode excepcionalmente ser indicado nos</p><p>adolescentes25.</p><p>Miname e colaboradores (1992) descreveram um caso de uma menina</p><p>de 11 anos com DK e o tratamento escolhido foi encurtamento radial que</p><p>resultou no desaparecimento da necrose avascular com bons resultados</p><p>clínicos27. Em 1999, Amadio e colaboradores relataram o caso de um menino</p><p>de 14 anos que desenvolveu o estágio III doença, de acordo com Lichtman, um</p><p>ano após um ferimento no pulso ocasionado por um acidente de moto28. Em</p><p>2005, Yazaki e colaboradores relizaram um estudo com 11 pacientes que</p><p>possuíam a doença bilateral de Kienbock, entre os pacientes havia o caso de</p><p>um menino jogador de beisebol com 14 anos de idade29.</p><p>Hersberg e colaboradores (2006) descreveram um caso da doença em</p><p>um ginasta de 14 anos sem apresentar trauma específico previamente e com</p><p>sinais de necrose avascular com variação ulnar8. Em 2009, Docquier e</p><p>colaboradores, descreveram um caso de uma necrose avascular do osso lunar</p><p>em uma criança de 6 anos30. Ainda em 2009, Mathieu e Deumontier relataram</p><p>um caso da Doença Kienböck em um ginasta masculino de apenas nove anos</p><p>de idade onde foi utilizado apenas o tratamento conservador. Resultou em um</p><p>punho clinicamente normal e completa revascularização do semilunar em</p><p>MRI31.</p><p>16</p><p>A DK ocorre com pouca frequência nas crianças e tem sua etiologia</p><p>desconhecida25 tendo sido relatado apenas 65 casos na literatura. Irisarri e</p><p>colaboradores (2010) acreditam que os fatores mecânicos, que se pensam</p><p>estar relacionados à desordem em adultos, como a variação ulnar negativa e a</p><p>relação com a ocupação, provavelmente não causam esse transtorno em</p><p>crianças apesar de haver alguns relatos relacionados a esportes e traumas26.</p><p>Irissari e colaboradores (2010), em seu estudo com quatro pacientes</p><p>pediátricos (uma menina de 9 anos, dois garotos de 11 anos, e uma garota de</p><p>12), todos com lunatomalácia infantis que foram submetidos apenas ao</p><p>tratamento de imobilização tiveram todos os sintomas resolvidos além de uma</p><p>revascularização progressiva do semilunar26.</p><p>Em 2011, Azar descreveu um caso de uma menina de 11 anos de</p><p>idade, que apresentou necrose avascular do osso semilunar confirmado por</p><p>evidências radiográficas e magnéticas de ressonância32. Após um curto período</p><p>de imobilização, o caso foi totalmente recuperado dentro de um ano. Enquanto</p><p>Mora e colaboradores (2012) relataram quatro pacientes com idades entre 12 e</p><p>14 anos com diagnóstico comprovado de Doença Kienböck, que foram tratadas</p><p>pelo método de epifisiodese definitiva, onde em todos os casos o encurtamento</p><p>do rádio distal foi atingido33.</p><p>17</p><p>5. DESCRIÇÃO DOS CASOS</p><p>O caso 1 corresponde à paciente do gênero feminino, iniciais SLAP, 11</p><p>anos de idade na ocasião do atendimento, com quadro clinico de dor e edema</p><p>no punho esquerdo há cerca de um mês, sem história de trauma ou febre, sem</p><p>queixas de dores em outras articulações, sem outros sintomas acompanhantes</p><p>e sem antecedentes. Ao exame apresentava dor à palpação da região dorsal</p><p>do punho esquerdo e edema acentuado na região volar do mesmo, com</p><p>diminuição importante da mobilidade. Na radiografia de punho evidenciou-se</p><p>radiopacidade e diminuição da altura do osso semilunar esquerdo (Figura 1 e</p><p>2). Classificação de Lichtman 3ª. Foi solicitada ressonância magnética que</p><p>mostrou necrose do semilunar, sinovite, tenossinovite do 3o, 4o e 5o</p><p>compartimentos extensores e lesão do ligamento escafolunar. Foi indicado</p><p>tratamento cirúrgico. A cirurgia realizada foi osteotomia de encurtamento do</p><p>rádio (Figura 3), tenólise no túnel osteofibroso, sinovectomia da mão</p><p>(múltiplas), reparação ligamentar do carpo, artrodese parcial da articulação</p><p>escafocapitato. A paciente evoluiu bem, apresentando dores esporádicas no</p><p>punho esquerdo.</p><p>Figura 1: Radiografia de punho direito, nas incidências anteposterior e perfil,</p><p>sem necrose do osso semilunar.</p><p>18</p><p>Figura 2: Radiografia de punho esquerdo, nas incidências anteposterior e perfil,</p><p>mostrando necrose do osso semilunar.</p><p>Figura 3: Fotografia intra operatória da placa após o encurtamento do rádio.</p><p>O caso 2 corresponde à paciente do gênero feminino, JB, 12 anos</p><p>de idade na ocasião do atendimento, com quadro clinico de dor no punho</p><p>19</p><p>direito, havia cerca de três meses, após ter sido avaliada por outros três</p><p>profissionais, sem diagnóstico. Não apresentava história de trauma ou febre,</p><p>sem queixas de dores em outras articulações, sem outros sintomas</p><p>acompanhantes e sem antecedentes patológicos. Ao exame apresentava dor</p><p>à palpação da região dorsal do carpo no punho direito, com diminuição</p><p>importante da mobilidade. Na radiografia de punho evidenciou-se</p><p>radiopacidade e diminuição da altura do osso semilunar direito (Figura 4, 5 e 6).</p><p>Classificação de Lichtman 3B. Foi solicitada ressonância magnética que</p><p>mostrou necrose do semilunar, sinovite, (Figura 8). Foi indicado tratamento</p><p>cirúrgico, e realizado osteotomia de encurtamento do rádio. A paciente evoluiu</p><p>bem, apresentando dores esporádicas no punho direito.</p><p>Figura 4: Radiografia de punho esquerdo, nas incidências anteposterior e perfil,</p><p>sem necrose do osso semilunar.</p><p>20</p><p>Figura 5: Radiografia de punho direito, nas incidências anteposterior e perfil,</p><p>mostrando necrose do osso semilunar.</p><p>Figura 6: Radiografia de punho esquerdo e direito, na incidência anteposterior,</p><p>mostrando a diferença de altura, forma e radio transparência (esclerose) do</p><p>osso semilunar sem necrose e com necrose.</p><p>21</p><p>Figura 7: Radiografia pós operatória de punho direito, nas incidências</p><p>anteposterior e perfil.</p><p>Figura 8: Ressonância nuclear magnética de punho direito, nos cortes</p><p>coronal</p><p>e sagital, mostrando a necrose do osso semilunar.</p><p>22</p><p>6. DISCUSSÃO</p><p>Greene e colaboradores (1996), relataram o caso de uma menina de 10</p><p>anos, com paralisia cerebral diplégica grave. O paciente iniciou o quadro não</p><p>conseguindo usar a cadeira de rodas e o andador, atividade que vinha</p><p>realizando normalmente antes. Foi realizado tratamento conservador, com</p><p>imobilização por 15 semanas. A paciente teve uma boa recuperação clínica,</p><p>voltou a usar a cadeira de rodas e o andador, e uma boa recuperação</p><p>radiográfica34.</p><p>Queiroz (1997) relatou dois casos em pacientes do sexo feminino, de 11</p><p>e 14 anos, que não responderam ao tratamento conservador (imobilização) e</p><p>realizaram osteotomia de encurtamento do rádio. Tiveram ao final de seis</p><p>meses de pós-operatório, revascularização do semilunar e desaparecimento</p><p>dos sintomas35.</p><p>Cvitanich e Solomons (2004) relataram o caso de um menino de 8 anos,</p><p>ginasta. Foi realizado tratamento conservador, com imobilização fixa por 6</p><p>semanas e imobilização removível por três meses para movimentação ativa e</p><p>passiva. Com quatro meses já tinham sinais radiográficos óbvios de</p><p>revascularização e com 11 meses, a revascularização estava completa. A</p><p>recuperação clínica também foi completa36.</p><p>Kazuki e colaboradores (2006) relataram o caso de uma menina de 15</p><p>anos de idade, que pertencia ao clube de tiro de arco e flecha. Foi tratado com</p><p>imobilização por oito meses, com piora do quadro clinico e radiográfico. Foi</p><p>realizada fixação temporária escafotrapezoidal, com boa recuperação clínica e</p><p>radiográfica37.</p><p>Herdem e colaboradores (2006) relataram o caso de um menino de 15</p><p>anos. Foi tratado com imobilização. Após seis meses de tratamento</p><p>conservador sem sucesso e com progressão da doença, foi realizada cirurgia</p><p>de osteotomia de encurtamento do rádio 38.</p><p>Herzberg e colaboradores (2006) relataram um caso de uma menina de</p><p>14 anos de idade, atleta de alto nível, foi realizado tratamento conservador,</p><p>com recuperação completa da vascularização do semilunar8.</p><p>Hurley e Mckee (2008) relataram o caso de uma menina de 13 anos.</p><p>Realizou osteotomia de encurtamento do rádio seis meses após início dos</p><p>23</p><p>sintomas. Posteriormente, realizou fisioterapia para ganho de forma e</p><p>amplitude de movimento. Seus sintomas foram resolvidos gradativamente e 8</p><p>meses após a cirurgia retomou a pratica de esportes39.</p><p>Irisarri e colaboradores (2010) revisaram quatro casos, uma menina de 9</p><p>anos, dois meninos de 11 anos e uma menina de 12 anos. Todos tratados com</p><p>imobilização e com boa recuperação. Revisaram também outros nove</p><p>pacientes dos 13 aos 16 anos, todos inicialmente tratados com imobilização.</p><p>Desses, nos três mais velhos (16 anos), foram realizadas cirurgia</p><p>posteriormente 26.</p><p>Kalb e colaboradores (2010) fizeram uma revisão de 23 casos de</p><p>Kienböck em crianças e adolescentes de 1999 até 2005 e três casos de 2006</p><p>até 2010. Foi realizada um transplante de pisiforme na menina de 12 anos,</p><p>uma menina de 11 anos recebeu tratamento conservador. Nos pacientes de 13</p><p>a 19 anos, foram realizadas em 14 casos osteotomia de encurtamento do rádio,</p><p>em seis casos artrodese parcial e em cinco casos fixação provisória</p><p>escafotrapezoidal, e em um caso foi realizado artroscopia de desbridamento.</p><p>Destes, apenas 20 fizeram o acompanhamento. A conclusão foi que em</p><p>pacientes até a idade de 15 anos é indicada inicialmente imobilização por seis</p><p>semanas. Em caso de falha, a fixação provisoria escafotrapezoidal é a primeira</p><p>escolha, se tiver variante ulnar negativa está indicada a osteotomia de redução</p><p>do rádio. Sendo a artrodese parcial, um método reservado, pois restringe</p><p>permanentemente a mobilidade40.</p><p>Azar e colaboradores (2011), relataram o caso de uma menina de 11</p><p>anos, ginasta. Foi tratada com imobilização por seis semanas, parou todas as</p><p>atividades físicas e posteriormente fez fisioterapia. Clinicamente o resultado do</p><p>tratamento foi bom e radiográfico também32.</p><p>Mora e colaboradores (2012), analisaram os prontuários de quatro</p><p>pacientes, dois meninos de 13 anos e duas meninas de 12 anos, um dos</p><p>meninos tinha DK bilateral. Inicialmente foi realizado tratamento com</p><p>imobilização por três e seis meses, sem sucesso. Posteriormente, foi realizada</p><p>cirurgia de epifisiodese do rádio, com um bom resultado clínico33.</p><p>Shimizu e colaboradores (2013) relataram o caso de um menino de 14</p><p>anos com DK bilateral. Primeiro no lado direito, realizou tratamento</p><p>conservador, sem sucesso. Então foi submetido a cirurgia, fixação provisória da</p><p>24</p><p>articulação escafotrapezoidal. Já curado do lado direito, iniciou os sintomas do</p><p>lado fixação provisória da articulação escafotrapezoidal. Houve recuperação</p><p>clínica e radiográfica bilateral41.</p><p>Matsui e colaboradores (2014) fizeram um estudo retrospectivo com dez</p><p>pacientes, entre eles três eram adolescentes, um com 11 anos, um com 13</p><p>anos e outro com 17 anos. Foi realizada osteotomia de encurtamento nos três</p><p>pacientes. Dois pacientes, o de 11 e o de 13 anos, com variância ulnar neutra</p><p>no momento da operação, apresentaram supercrescimento radial pós-</p><p>operatório no lado afetado. No entanto, o supercrescimento não causou dor ou</p><p>disfunção42.</p><p>Farr e colaboradores (2014) relataram dois casos, uma menina de 15</p><p>anos, foi realizada osteotomia de encurtamento do rádio e enxerto no semilunar</p><p>associado a fixador externo para manter a distração. O segundo paciente, um</p><p>menino de 15 anos, foi realizado apenas o enxerto com o fixador externo, pois</p><p>não tinha variância ulnar. Houve recuperação clínica e radiográfica nos dois</p><p>casos43.</p><p>Cha e colaboradores (2015) fizeram o acompanhamento de sete</p><p>adolescente tratados por fixação temporária da articulação escafocapitado,</p><p>com ou sem encurtamento radial adicional a partir de 2003. Um paciente não</p><p>fez o seguimento. Os seis restantes eram meninos, e tinham entre 14 e 17</p><p>anos no momento da cirurgia. Nenhum paciente recebeu tratamento</p><p>conservador antes da cirurgia. Em três pacientes foi realizada apenas fixação</p><p>temporária e nos outros três casos foram realizados também a osteotomia de</p><p>encurtamento do radio. Houve melhora clínica e radiográfica nos seis casos44.</p><p>Foram encontrados 65 casos descritos na literatura de DK em crianças,</p><p>entre 1996 e 2018, conforme a tabela 1.</p><p>25</p><p>Tabela 1: Casos relatados, de Doença de Kienböck em crianças, na literatura.</p><p>Autor Ano Nº de</p><p>casos</p><p>Idade</p><p>(anos)</p><p>Gênero</p><p>Greene34 e col. 1996 1 10 Feminino</p><p>Queiroz35 e col. 1997 2 11</p><p>14</p><p>Feminino</p><p>Feminino</p><p>Cvitanich e Solomons36 2004 1 8 Masculino</p><p>Herdem38 e col. 2006 1 15 Masculino</p><p>Kazuki37 e col. 2006 1 15 Feminino</p><p>Herzberg8 e col. 2006 1 14 Feminino</p><p>Hurley39 e col. 2008 1 13 Feminino</p><p>Irisarri26 e col. 2010 1</p><p>1</p><p>1</p><p>1</p><p>9</p><p>9</p><p>11</p><p>11</p><p>12</p><p>13 a 6</p><p>Feminina</p><p>Masculino</p><p>Masculino</p><p>Feminino</p><p>X</p><p>Kalib40 e col. 2010 1</p><p>1</p><p>24</p><p>11</p><p>12</p><p>13 a 19</p><p>Feminino</p><p>Feminino</p><p>X</p><p>Azar32 e col. 2011 1 11 Feminino</p><p>Mora33 e col 2012 2</p><p>2</p><p>12</p><p>13</p><p>Feminino</p><p>Masculino</p><p>Shimizu41 e col. 2013 1 14 Masculino</p><p>Matsui43 e col. 2014 1</p><p>1</p><p>1</p><p>11</p><p>13</p><p>17</p><p>X</p><p>X</p><p>X</p><p>Farr42 e col. 2014 1</p><p>1</p><p>15</p><p>15</p><p>Feminino</p><p>Masculino</p><p>Cha44 e col. 2015 6</p><p>1</p><p>14 a 17</p><p>X</p><p>Masculino</p><p>X</p><p>26</p><p>7. CONCLUSÃO</p><p>Os dois casos relatados apresentaram boa evolução e isso se deve</p><p>provavelmente ao diagnostico correto e precoce.</p><p>Este trabalho é importante para mostrar que a Doença Kienböck não é</p><p>exclusiva de adultos, embora não seja frequente, deve ser excluído em</p><p>crianças com dor no punho de causa desconhecida. Muitas vezes passa</p><p>despercebido, sendo diagnosticado tardiamente. O diagnóstico precoce é</p><p>importante para o prognóstico, quanto mais cedo o diagnóstico, maior a chance</p><p>do paciente se recuperar e voltar as suas atividades.</p><p>27</p><p>REFERÊNCIAS</p><p>1. Beredjiklian PK. Kienböck’s disease. J Hand Surg Am. 2009; 34A:167-175.</p><p>2.Herdem M, Özkan C, Bayram H. Overgrowth after radial shortening for</p><p>Kienböck’s disease in a teenager: case report. J Hand Surg Am.</p><p>2006;31A(8):1322-1325.</p><p>3. Mathieu L, Dumontier C. Kienböck’s disease in a nine-year-old-boy: a case</p><p>report. Chirurgie de la main. 2009;28(2):99-102.</p><p>4. Lichtman DM, Mack GR, Macdonald RI, Gunther SF, Wilson JN. Kienböck</p><p>disease: The role of silicone replacentment arthroplasty. J Bone Joint Surgery</p><p>Am. 1977;59(7):899-908.</p><p>5. Wollstein R, Wollstein A, Rodgers J, Ogden TJ. A hand therapy protocol for</p><p>the treatment of lunate overload or early: Kienböck’s disease. J Hand Therapy.</p><p>2013; 26:255-260.</p><p>6. Luo J, Diao E. Kienbök’s disease: an approach to treatment. Hand Clinics.</p><p>2006; 22:465-473.</p><p>7. Goldfarb CA, Hsu J, Gelberman RH, Boyer MI. The Lichtman classification</p><p>for Kienböck’s disease: an assessment of reliability J Hand Surg Am.</p><p>2003;28A(1):74-80.</p><p>8. Herzberg G, Mercier S, Charbonnier JP, Got P. Kienböck’s disease in a 14-</p><p>year-old gymnast: a case report. J Hand Surg Am. 2006;31A (2):264-268.</p><p>9. Innes L, Strauch RJ. Systematic review of the treatment of Kienböck’s:</p><p>disease in its Early and late stages. J Hand Surg Am. 2010; 35A:713-717.</p><p>10. Moran SL, Cooney WP, Berger RA, Bishop AT, Shin AY. The use of the 4 -5</p><p>extensor compartmental vascularized bone graft for the treatment of Kienböck’s</p><p>disease. J Hand Surg Am. 2005;30A:50-58.</p><p>11. Morón M, Oellig F, Sanchez T. Proximal row carpectomy for coexisting</p><p>Kienböck's disease and giant intraosseous ganglion of the scaphoid: a case</p><p>report and review of the literature. Case reports in orthopedics. 2014;2014:1-6.</p><p>28</p><p>12. Arnaiz J, Piedra T, Cerezal L, Ward J, Thompson A, Vidal J, Canga A.</p><p>Imaging of Kienböck disease. AJR. 2014; 203:131–139.</p><p>13. Simões R, Gonçalves A, Raposo J, Tavares L, Soares L. Doença de</p><p>Kienböck - definição, epidemiologia, fisiopatologia, diagnóstico, tratamento e</p><p>prognóstico. Ver Port Ortop Traum. 2016; 24(2):112-120.</p><p>14. Panagis JS, Gelberman RH, Taleisnik J, Baumgaertner M. The arterial</p><p>anatomy of the human carpus: Part II. The intraosseous vascularity. J Hand</p><p>Surg Am. 1983; 8:375-382.</p><p>15. Allan CH, Joshi A, Lichtman DM. Kienböck’s disease: diagnosis and</p><p>treatment. Journal of the American Academy of Orthopaedic Surgeons. 2001;</p><p>9:128-136.</p><p>16. Lutsky K, Beredjiklian PK. Kienböck disease. J Hand Surg. 2012; 37A:1942-</p><p>1952.</p><p>17. Watanabe K, Nakamura R, Horii E, Miura T: Biomechanical analysis of</p><p>radial wedge osteotomy for the treatment of Kienböck’s disease. J Hand Surg</p><p>Am. 1993;18:686-690.</p><p>18. Hulten O. About anatomical variations of the wrist bone. Acta Radiol.</p><p>1928;9:155-172.</p><p>19. Cross D, Matullo KS. Kienböck disease. Orthopedc the Clinics N Am. 2014;</p><p>45:141-152.</p><p>20. Afshar A, Aminzadeh-gohari A, Yekta Z. The association of Kienböck’s</p><p>disease and ulnar variance in the Iranian Population. J Hand Surg Eur. 2013;</p><p>38(5):496-499.</p><p>21. Goeminne S, Degreef I, De Smet L. Negative ulnar variance hás prognostic</p><p>value in progression of Kienböck’s disease. Acta Orthop Belg. 2010;76(1):38-</p><p>41.</p><p>29</p><p>22. Stahl S, Stahl AS, Meisner C. Critical analysis of causality between negative</p><p>ulnar variance and Kienböck disease. Plast Reconstr Surgery. 2013;132(4):899-</p><p>909.</p><p>23. Nakamura R, Imaeda T, Miura T: Radial shortening for Kienböck’s disease:</p><p>Factors affecting the operative result. J Hand Surg Br. 1990; 15:40-45.</p><p>24.Tsuge S, Nakamura R. Anatomical risk factors for Kienböck.s disease. J</p><p>Hand Surg Br. 1993; 18:70-75.</p><p>25. Schuind F, Eslami S, Ledoux P. Kienböck’s disease. The Journal Bone Joint</p><p>Surg. 2008;90(B):133-139.</p><p>26. Irisarri C, Kalb K, Riback S. Infantile and juvenile lunatomalacia. J Hand</p><p>Surgery. 2010;35:544-548.</p><p>27. Minami A, Itoga H, Kobayshi M. Kienböck’s disease in an eleven-year-old</p><p>girl. A case report. Ital J Orthop Traumatol. 1992;18(4):547-50.</p><p>28. Amadio PC, Taleisnik J. Kienböck’s disease in children. In: Green DP,</p><p>Hotchkiss RN, Pederson WC, eds. Green’s operative hand surgery. 4th ed.</p><p>New York: Churchill Livingstone; 1999:848.</p><p>29. Yazaki N, Nakamura R, Nakao E, Iwata T, Tatebe M, Hattori T. Bilateral</p><p>Kienböck’s disease. J Hand Surg Br. 2005;30(2):133-6.</p><p>30.Docquier P, Traore A, Hugon S. Kienböck’s disease in a 6-yer-old-boy. Acta</p><p>Orthop. Belg. 2009; 75:832-835.</p><p>31.Mathieua L, Dumontier C. Maladie de Kienböck chez un garçon de neuf ans:</p><p>à propos d’un cas. Chirurgie de la Main. 2009;28(2):99-102.</p><p>32. Azar MS, Kowsarian SAS, Mohseni-Bandpe MA, Hadian A. Kienböck’s</p><p>disease in a child. Iran J Med Sciences. 2011;36(2):133-135.</p><p>33. Mora JS, Mazzini PJ, Ciruelos MR, Esteban AEM, Mano AC. Distal radius</p><p>definitive epiphysiodesis for management of Kienböck´s disease in skeletally</p><p>immature patients. International Orthopaedics. 2012;36(10):2101-2105.</p><p>https://www.medscape.com/viewpublication/6700</p><p>https://www.sciencedirect.com/science/article/pii/S1297320309000365#!</p><p>https://www.sciencedirect.com/science/article/pii/S1297320309000365#!</p><p>https://www.sciencedirect.com/science/journal/12973203</p><p>https://www.sciencedirect.com/science/journal/12973203/28/2</p><p>30</p><p>34. Greene W B, Hill C. Kienböck disease in a child who has cerebral palsy.</p><p>The Journal of bone and joint surgery. 1986;78A(10): 1568-1573.</p><p>35. Queiroz PSM. A enfermidade de Kienböck em adolescentes. Apresentação</p><p>de dois casos. Rev Bras Ortop. 1997;32(4):323-327.</p><p>36. Cvitanich M, Solomons M, Juvenile Lunatomalacia — Is this Kienböck’s</p><p>disease? Journal of Hand Surgery.2004; 29B(3):286–290.</p><p>37. Kazuki K, Uemura T, Okada M, Egi T. Time course of magnetic resonance</p><p>images in an adolescent patient with Kienböck’s disease treated by emporary</p><p>scaphotrapezoidal joint fixation: A Case Report. The Journal of Hand Surgery</p><p>2006;31A:63–67.</p><p>38. Herdem M, Ozkan C, Bayram H. Overgrowth after radial shortening for</p><p>Kienböck’s disease in a teenager: case report. J Hand Surg. 2006;31(8):1322-</p><p>1325.</p><p>39. Hurley RT, Mckee MD. Kienböck’s disease: an unusual cause of wrist pain</p><p>in a 13-year-old girl.Can J Surg. 2008;51(1):13-14.</p><p>40. Kalb K, Pillukat T, Schmitt R, Prommersberger KJ. Kienböck’s disease in</p><p>pediatric and juvenile patients. Hand chir Mikrochir Plast Chir. 2010; 42(3):187-</p><p>197.</p><p>41. Shimizu T, Yajima H, Omokawa S, Murata K, Kobata Y, Kawamura K,</p><p>Tanaka Y. Bilateral pediatric Kienböck’s disease: a case report. Journal of</p><p>Pediatric Orthopaedics B. 2013;22:144-147.</p><p>42. Matsui Y, Funakoshi T, Motomiya M, Urita A, Minami M, Iwasaki N. Radial</p><p>shortening osteotomy for Kienböck disease: minimum 10-Year follow-up. J</p><p>Hand Surg Am. 2014;39(4):679-685.</p><p>43 Farr S, Ganger G, Girsch W. Vascularized bone transfer for the treatment of</p><p>advanced stage juvenile lunatomalacia: a report of two cases. J Pediatr Orthop</p><p>B. 2014;23:282-284.</p><p>31</p><p>44. Cha SM, Shin HD, Ahn JS, Noh CK. Temporary scaphocapitate fixation with</p><p>or without radial shortening for adolescent Kienböck’s disease. Journal of</p><p>Pediatric Orthopaedics B. 2015;24:207–214.</p><p>32</p><p>ANEXOS</p><p>33</p><p>ANEXO 1 - TERMO DE CONSENTIMENTO LIVRE E ESCLARECIDO</p><p>Você está convidado(a) para participar como voluntario de uma relato de caso</p><p>pelos pesquisadores Bruno Santos Leal Campos e Regina Yumi Saito da</p><p>Clínica de Ortopedia e Traumatologia do HSPM com o objetivo enriquecer o</p><p>aprendizado.</p><p>O que é relato de caso? Relato de caso é uma forma de comunicação</p><p>cientifica onde o histórico de uma doença, tratamento ou cirurgia é descrito</p><p>para educação dos profissionais de saúde. O assunto em questão geralmente é</p><p>um fato raro ou incomum que, por</p><p>seu valor instrutivo, pode ajudar outros</p><p>profissionais a tratar de pacientes que sofram de uma condição semelhante. O</p><p>relato de caso pode ser apresentado em reunião cientifica, aula, congresso da</p><p>aérea de saúde ou em artigo publicado em revista especializada.</p><p>O relato do seu caso não tem o objetivo de tratar de sua vida pessoal. Seu</p><p>nome não será revelado e, no caso de haver fotos, essas serão somente usadas</p><p>para comunicação cientifica, sempre procurando preservar sua identidade com</p><p>tarjas para impedir seu reconhecimento. Você não receberá nenhum</p><p>pagamento pela divulgação do trabalho, nem terá nenhum custo financeiro ou</p><p>prejuízo no seu tratamento se não quiser participar. O estudo ainda será</p><p>submetido à aprovação do Comitê de ética em Pesquisa (CEP) do Hospital do</p><p>Servidor Municipal, antes de qualquer tipo de divulgação.</p><p>Após receber todos os esclarecimentos necessários, caso aceite fazer parte do</p><p>estudo, assine ao final deste documento que está em duas vias. Uma delas é</p><p>sua e a outra é dos pesquisadores responsáveis. Mesmo assim, o(a) senhor(a)</p><p>poderá, a qualquer momento, cancelar sua autorização para divulgação do</p><p>relato de caso, sem penalização ou prejuízo a assistência prestada. Para isso,</p><p>deve avisar os pesquisadores, que estarão à sua disposição para discutir as</p><p>dúvidas que o(a) senhor(a) possa ter a respeito desde estudo e sua</p><p>participação:</p><p>Em caso de dúvidas ou necessidade de mais informações, ligue para:</p><p>Bruno Santos Leal Campos – Email: brunosantoslcampos@hotmail.com</p><p>Regina Yumi Saito</p><p>Clínica de Ortopedia e Traumatologia do HSPM: 3397-8024 (Christina ou</p><p>Fernanda)</p><p>Comitê de Ética em Pesquisa do HSPM: 3397-7823 e 3397-7825</p><p>E-mail: cephspm@gmail.com</p><p>34</p><p>Autorizo a divulgação de informações a respeito da doença e do tratamento</p><p>para exclusiva finalidade educacional e científica, bem como a autorização da</p><p>respectiva documentação médica, incluindo filmes e fotografias, para as</p><p>mesmas finalidades.</p><p>Paciente: ____________________________________ RG: ______________</p><p>Responsável: ___________________________________ RG: ____________</p><p>São Paulo, _____ de _______________ de 2018.</p><p>_______________________________ ______________________________</p><p>Participante ou Responsável Pesquisador</p><p>35</p><p>ANEXO 2 – PLATAFORMA BRASIL</p>