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1 Mucocele salivar com presença de sialólitos, em cadela: relato de caso Salivar mucocele with sialoliths in bitch: case report Cintia Kelly Lopes da Costa1 Yurannê Raquel Moraes da Silva2 Isabella Oliveira Barros3 Maíra Clemente4 Wirton Peixoto Costa5 Jael Soares Batista6 Eraldo Barbosa Calado7 RESUMO A literatura aponta que as causas que predispõem cães a mucoceles salivares, apenas uma pequena minoria pode estar relacionada a causas pós-traumáticas e a causa da maioria das ocorrências ainda não foi determinada, permanecendo seus registros relacionados às causas indeterminadas. Entretanto, até o momento, não foi possível induzir experimentalmente a mucocele salivar e não encontramos registros na literatura de que também não foi possível a indução de formação de sialolitíase salivar associada; a literatura tem apontado a possibilidade de que metaplasia óssea local e a característica da alcalinidade salivar em cães podem ser fatores determinantes à ocorrência da enfermidade glândular salivar nesta espécie. Relata-se a ocorrência de mucocele mandibular cervical associada a sialolitíase em cadela que foi tratada cirurgicamente, tendo ocorrida cicatrização por primeira intenção sem intercorrências. _________________ 1Bacharelanda em Medicina Veterinária pela UFERSA/CCA/DCA, Mossoró-RN, Brasil. 2Médica Veterinária Autônoma, Especialista em Clínica Médica e Cirúrgica, Bicho Fashion Hospital Veterinário 24 horas, Natal-RN, Brasil. 3Professora Doutora, na UFPB/CCA/DCV, Areias-PB, Brasil. 4Médica Veterinária Radiologista Autônoma, Especialista em Diagnóstico por imagem _ Iracemápolis-SP, Brasil. 5Professor Doutor, Diagnóstico por Imagem na UFERSA/CCA/DCA, Mossoró-RN, Brasil. 6Professor Doutor, Patologia Veterinária na UFERSA/CCBS/DCA, Mossoró-RN, Brasil. 7Professor Doutor, Clínica Cirúrgica de Pequenos Animais na UFERSA/CCBS/DCS, Mossoró-RN, Brasil. Autor para correspondência, calado@ufersa.edu.br. 2 Aventa-se a possibilidade de realizar outros questionamentos ainda não abordados na literatura, a exemplo da possibilidade de falha do óstio ductal salivar na cavidade oral predispondo a ocorrência de sialolitíase em pacientes idosos, predispondo a contaminação por conteúdo alimentar e secundária presença de bactérias, com sedimentação que possa participar na formação de concreções sialóticas, merecem ser discutidas e avaliadas em estudos futuros. Palavras-chave: metaplasia óssea, sialolitíase, concreções ósseas SUMMARY The literature shows that the causes that predispose dogs to salivary oral mucoceles, only a small minority may be related to post-traumatic and the cause of most cases has not been determined, and its records related to causes undetermined. However, so far, it has not been possible to induce experimentally the salivary mucocele and found records in the literature that it wasn't possible to induce formation of sialolithiasis salivate associated; the literature has pointed to the possibility that local bone metaplasia and the characteristic of salivary alkalinity in dogs can be determining factors to the occurrence of the disease glândular salivate on this species. It is reported the occurrence of mandibular cervical mucocele associated with sialolithiasis on dog that was treated surgically, having held healing by first intention without complications. It is suggested the possibility of holding other questions not yet addressed in the literature, such as the possibility of failure of ductal salivary ostium in the oral cavity predisposing the occurrence of sialolithiasis in elderly patients, predisposing the contamination by content secondary presence of bacteria and food, with sedimentation that may participate in the 3 formation of concretions sialóticas, deserve to be discussed and evaluated in future studies. Keywords: bone metaplasia, sialolithiasis, bone concretions INTRODUÇÃO As causas de mucoceles salivares raramente são identificadas Radlinsky (2015). Entretanto, Ritter et. al. (2006) apontaram que apenas 7% das sialoceles ocorrem após trauma e 88% tiveram causa desconhecida. Após traumas ocorridos, a exemplo do uso inadequado de coleiras enforcadoras no ato de estrangulamento, mordeduras, feridas ou mastigar materiais estranhos podem estar associadas à formação de mucoceles cervicais. Uma outra possibilidade de acometimento de mucocele é a presença de sialólitos, que agem traumatizando, geralmente o ducto que interliga as glândulas mandibulares às sublinguais. Após ocorrido o trauma no ducto salivar, à medida que a saliva extravasa da glândula salivar, ela tende a se acumular no tecido subcutâneo adjacente e tem início intensa resposta inflamatória local, com formação de tecido de granulação. Gradualmente, uma cápsula de tecido conjuntivo se forma em torno da saliva para evitar que ela migre para outras áreas adjacentes. Após obstrução traumática, inflamatória ou ruptura no ducto que interliga tais glândulas salivares, a saliva mucóide produzida acumula-se no tecido subcutâneo, formando a mucocele salivar. Inicialmente, em fase aguda, a presença de sialólitos na glândula ou no sistema ductal da glândula salivar pode causar dor, presença de massa flutuante, hiperemia, comprometimento do fluxo salivar e acúmulo de saliva, levando à formação de mucocele. Tais sialólitos são estruturas mineralizadas, compostas por carbonato de cálcio ou fosfato de cálcio (ALCURE et al., 2005; TIVERS e MOORE, 2007) que se formam pela deposição de sais minerais ao redor 4 de acúmulos de muco salivar, bactérias e ou células epiteliais descamadas nos processos de sialodenite crônica. Estas calcificações no ducto podem ser simples ou múltiplas, de coloração amarelada, cujo tamanho e forma variam. Smith (1986) apontou a possibilidade da causa da mucocele estar relacionada às atividades de cães jovens e a trauma ocorrido no complexo glandular e ducto que as interliga. Foram frustradas as tentativas de reproduzir a mucocele experimentalmente, seja após ligadura ou laceração ductal, ruptura da cápsula da glândula salivar mandibular com lesão do tecido glandular e injeção de fluido de mucocele, o que também demonstrou os relatos de Tivers e Moore (2007); observaram atrofia glandular após ligadura do ducto, o trauma direto ou laceração de ductos salivares resultaram em cicatrização ou estenose do ducto salivar e a injeção de fluido de mucocele salivar periglandular levaram a reação inflamatória transitória ao infiltrado e fibrose local. Relataram que esta impossibilidade de induzir experimentalmente a mucocele em cães saudáveis pode sugerir provável possibilidade de coexistir um elemento que predispõem cães a serem afetados. Smith (1986) ainda citou que a origem da mucocele geralmente se dá na porção rostral do complexo glândula sublingual monostomática e ducto salivar. Wiggs e Lobprise (1997) aventaram a possibilidade de que a característica da alcalinidade salivar em cães poderia ser um predisponente à sialolitíase nesta espécie. Fernandes et. al. (2012), relataram, que ocasionalmente, diferentes tipos de lesões metaplásicas, a exemplo da metaplasia escamosa e principalmente a metaplasia óssea podem ser observadas em associação com ocorrência de mucocele salivar em cães; apontando em seus estudos, que a sialolitíase salivar ocorrida em cão teria por agentes etiológicos lesões metaplásicas ósseas, uma rara e peculiar ocorrência de metaplasia osteóide relacionada a mucocele salivar em cão da raça shitzu, caracterizando ossificação ectópica em seus relatos. O diagnóstico da 5 mucocele cervical pode ser especulado após anamnese, sintomatologia clínica e análise citológica do aspirado obtido na paracentese local, a avaliação do fluido obtido com o ácido periódico Schiff (PAS) confirmará a presença de saliva; a imagística diagnóstica radiográficasimples (Figura 1), ou através de uma sialografia com 0,5 a 1,5mL de contraste radiopaco com auxílio de pequeno catéter introduzido no óstio do ducto auxiliará o clínico no diagnóstico da sialolitíase salivar além de possibilitar o diferencial à presença de corpos estranhos ou neoplasias (WIGGS e LOBPRISE, 1997; GIOSO, 2007), a realização de exame sialográfico, apesar de oneroso e laborioso, terá a vantagem de possibilitar determinar qual antímero encontra-se afetado; a presença de cistos congênitos e hematomas também deverão ser excluídas no diagnóstico diferencial (FERNANDES et. al., 2012), e a conduta mais adequada à sua resolução é cirúrgica, com exérese das glândulas e ducto salivares envolvidos. Recorrências das mucocele podem estar relacionadas à exérese incompleta da porção rostral da glândula salivar sublingual monostomática (DUNNING, 2007; RITTER, 2012; RADLINSKY, 2015) ou a exérese das glândulas e ducto não acometidos, tais recidivas independem do acesso cirúrgico conforme proposto por Ritter et. al. (2006), Tivers e Moore (2007). A proposta deste estudo foi relatar caso clínico cirúrgico ocorrido em paciente canina acometida por mucocele salivar associada à presença de múltiplos sialólitos e levantar questionamentos sobre as possibilidades de fatores que possam estar contribuindo com esta enfermidade em cães. 6 RELATO DE CASO Relata-se caso clínico-cirúrgico, de paciente canina atendida no Hospital Veterinário da Universidade Federal Rural do Semi-Árido (HOVET/UFERSA), em Mossoró-RN, Brasil; a cadela (Figuras 2 e 3), sem raça definida (SRD), com 13 anos de idade, apresentava massa flutuante indolor com aumento gradativo de volume na região cervical esquerda. Figura 1. Fotografia de Película radiográfica evidenciando a presença de inúmeros sialólitos (seta) na região cervical de canino, com aumento de volume na região ventral do pescoço, primário a acometimento por mucocele salivar cervical. FONTE: Arquivo pessoal de Maíra Clemente (2017). http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura 7 Figura 2. Fotografia da paciente canina com aumento de volume na região ventral do pescoço, secundário a acometimento por mucocele cervical. FONTE: Arquivo pessoal (2017). Figura 3. Fotografia da paciente canina com aumento de volume na região ventral do pescoço, secundário a acometimento por mucocele cervical. É importante o histórico adequadamente anotado para investigar e reconhecer junto às informações do proprietário em qual antímero teve início o aumento de volume, o que facilitará determinar quais glândulas salivares encontram-se acometidas. FONTE: Arquivo pessoal (2017). http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/%C3%89 http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/importante http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/reconhecer http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/determinar http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/que http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/gl%C3%A2ndula http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/salivar 8 Após tricotomia e preparo antisséptico de área, realizou-se punção aspirativa (Figura 4), com agulha 27x08 e seringa de 3mL, cujo achado era líquido de aspecto mucóide, incolor, de alta densidade e cordiforme (Figura 5). A paciente foi encaminhada para sialoadenectomia mandibular, sublingual monostomática e exérese do ducto que as interligava. Figura 4. Fotografia mostrando realização de paracentese aspirativa na área de mucocele cervical da paciente canina, para teste de Schiff. Um procedimento simples, rápido e substancialmente muito conclusivo para os achados que auxiliaram a compor o diagnóstico definitivo. FONTE: Arquivo pessoal (2017). http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura 9 Figura 5. Fotografia mostrando líquido de aspecto mucóide, levemente amarelado, de alta densidade e cordiforme, coletados por punção aspirativa na área da mucocele cervical da paciente canina. FONTE: Arquivo pessoal (2017). A paciente foi medicada preemptivamente com cloridrato de tramadol (1mg.kg-1), pré- anestesiada com acepromazina (0,1mg.kg-1), induzida por propofol (4mg.kg-1) e mantida com 1,69 V% de isofluorano, diluído em oxigênio a 100%, em fluxo diluente de 30mL.kg- 1, num sistema semi-fechado com reinalação parcial. Após tricotomização e antissepsia do campo cirúrgico, foi posicionada em decúbito lateral direito, com aumento de volume pendendo para região cervical acometida (Figura 6). http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura 10 Figura 6. Fotografia mostrando aumento de volume na região cervical, devido a acometimento por mucocele cervical, pendendo para o antímero esquerdo da paciente. FONTE: Arquivo pessoal (2017). O procedimento cirúrgico (Figuras 7 e 8), ocorreu conforme preconizado por RADLINSKY (2015), foi iniciada a diérese dérmica, exposição e diérese da cápsula fibrosa da glândula mandibular esquerda (Figura 9), que foi incisada, drenada (Figura 10) e dissecada (Figura 11), quando foi constatada cápsula de tecido conjuntivo com presença de inúmeros sialólitos (Figuras 11, 12, 13, 14 e 15) que estavam presentes próximo às adjacências do ducto que interligava as glândulas mandibular e sublingual esquerdas, tinham coloração branco marfim, de formatos arredondados (Figuras 13, 14 e 15), ovais, de tamanhos distintos que variaram de 2 até 4mm com superfície lisa (Figura 13). Continuou-se dissecando rostralmente, seguindo trajeto ductal que interligava a glândula salivar mandibular à sublingual monostomática esquerda, para ligadura e exérese das glândulas e ducto envolvidos. Concluídas as exéreses, procedeu-se a redução de espaço morto anatômico e síntese de subcutâneo com cat-gut cromado 2-0 em padrão simples contínuo, na dermorafia náilon monofilamentar 2-0, em padrão simples separado. Foi http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura 11 fixado um dreno fenestrado de látex (Figura 16) próximo à linha de incisão. A ferida cirúrgica e drenos foram protegidos por ataduras e uso de colar elisabetano até a cicatrização. Para o pós-operatório, para a paciente, foi prescrito uso de antibiótico, antinflamatório e analgésico. A retirada do dreno ocorreu no quinto dia pós-operatório. A drenagem, sialoadenectomias, exérese ductal e capsular associada à colocação e fixação de dreno foi suficiente para resolução da enfermidade, não tendo havido nenhuma recidiva ou complicações pós-operatórias, com cicatrização ocorrida por primeira intenção, com retirada do dreno no quinto dia e das suturas dérmicas aos 10 dias do pós- cirúrgico. A cicatrização ocorreu por primeira intenção na linha de incisão e por segunda intenção no local de colocação do dreno. Figura 7. Fotografia da exposição de glândula mandibular (seta) esquerda de paciente canina acometida por mucocele glandular salivar esquerda com sialólitos. FONTE: Arquivo pessoal (2017). http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura 12 Figura 8. Fotografia de sialoadenectomia mandibular esquerda, ducto inter glandular e porção caudal da glândula salivar sublingual esquerda de paciente canina com mucocele cervical e sialólitos. FONTE: Arquivo pessoal (2017). Figura 9. Fotografia da exposição e diérese da cápsula fibrosa (seta) que continha o conteúdo salivar encapsulado e presença de inúmeros sialólitos arredondados, ovais e de tamanhos distintos, na região glandularsalivar mandibular esquerda, que foi incisada, drenada e dissecada. FONTE: Arquivo pessoal (2017). http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura 13 Figura 10. Fotografia da realização de drenagem, com seringa de 5 mL, do conteúdo salivar da paciente canina com mucocele cervical, após diérese da cápsula fibrosa formada próximo à glândula mandibular esquerda. FONTE: Arquivo pessoal (2017). Figura 11. Fotografia da dissecação de glândula salivar mandibular esquerda da paciente canina com sialolitíase. FONTE: Arquivo pessoal (2017). http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura 14 Figura 12. Fotografia da dissecação de glândula mandibular esquerda de paciente canina com presença de sialólitos (setas pretas com pontas cheias) e Início da dissecação do ducto e glândula sublingual, com preservação do músculo digástrico (seta preta com ponta vazia) utilizando tesoura Metzenbaum curva auxiliado por pinça Allis que tracionou caudalmente a glândula mandibular. FONTE: Arquivo pessoal (2017). Figura 13. Fotografia mostrando alguns dos sialólitos (setas) em formatos arredondados, ovais e de tamanhos distintos, coletados na paciente canina acometida por mucocele salivar cervical. FONTE: Arquivo pessoal (2017). http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura 15 Figura 14. Fotografia mostrando glândulas e ducto que foram excisados e alguns dos sialólitos (setas) em formatos arredondados, ovais e de tamanhos distintos, coletados na paciente canina acometida por mucocele salivar cervical. FONTE: Arquivo pessoal (2017). Figura 15. Fotografia mostrando, em detalhe, sialólito (seta) que foi coletado com auxílio de cureta de Bruns, da paciente canina acometida por mucocele cervical. FONTE: Arquivo pessoal (2017). http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura 16 Figura 16 Fotografia mostrando posicionamento de dreno de 5mm, fenestrado, em látex, antes da redução do espaço morto anatômico na paciente canina acometida por mucocele salivar cervical. FONTE: Arquivo pessoal (2017). Figura 17 Fotografia mostrando aspecto macroscópico interno da glândula salivar mandibular esquerda sialoadenectomizada, sem alterações, da paciente canina acometida por mucocele cervical. FONTE: Arquivo pessoal (2017). http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura http://pt.pons.com/tradu%C3%A7%C3%A3o/portugu%C3%AAs-ingl%C3%AAs/figura 17 DISCUSSÃO A mucocele cervical com presença de múltiplos sialólitos, apesar de bastante citada na literatura, os registros das imagens destas concreções são escassos, o que pode estar relacionado à baixa casuística desta enfermidade em cães e menos frequente ainda em felinos domésticos. E conforme aponta a literatura (RITTER et al., 2006; BASSIN et al., 2007; TIVERS e MOORE, 2007; PIGNONE et al., 2009; FERNANDES et al., 2012; RITTER, M.J. e STANLEY, 2012), a presença de sialólitos na glândula ou no sistema ductal da glândula salivar na fase aguda poderá cursar com dor, presença de massa flutuante, hiperemia, comprometimento do fluxo salivar e acúmulo de saliva, levando à formação da mucocele. Na paciente do presente relato, não foi constatada sensibilidade nociceptiva local, ou hiperemia o que pode ser relacionado à fase em que foi atendida, em fase crônica. Por ocasião do exame clínico, a palpação não foi suficientemente elucidativa para o diagnóstico da presença dos sialólitos, provavelmente devido ao grande volume de saliva e o tipo de superfície deles, o que pode ter conferido uma relativa cinética de sua presença, diferentemente do que foi relatado por Bassin et al., (2007) constatando a presença de única concreção sialolítica. O conteúdo fluídico coletado após realização da paracentese local, da área com aumento de volume, apresentava características de fluido levemente amarelado, viscoso de alta densidade, de aspecto filamentoso cordiforme semelhante à saliva, que dentro de nossas limitações constituiu indicativo suficiente para a decisão de realização da cirurgia. Em nossa casuística ainda não havíamos constatado sialolitíase em tamanha quantidade de concreções em mucocele salivar cervical. Pode-se considerar demasiadamente especulativa a afirmação de que apenas o trauma possa predispor à formação de sialólitos o que vai ao encontro dos relatos de Smith (1986). Entretanto, mucoceles com presença de concreções sialolíticas parecem 18 ocorrer de forma mais inter-relacionadas. A constatação macroscópica da integridade parenquimal da glândula salivar mandibular (Figura 17) e sublinguais monostomáticas, sem vestígios ou presença de sialólitos, fortalece a tese de que todos os eventos tiveram início na área do ducto salivar que as interligava. Embora, nenhum dos fatores aventados por Tivers e Moore (2007) não possam ser aplicados na paciente do presente relato, sustentado até pela impossibilidade de reproduzir a enfermidade experimentalmente e ao fato de que a formação de sialólitos na paciente possa ter ocorrida devido à deposição de sais minerais ao redor do muco salivar, bactérias e ou células de descamação, nos permite aventar a possibilidade de ter ocorrido mucocele salivar cervical com sialólitos paralelamente à metaplasia óssea ocorrida em associação com a presença de muco salivar e sua alcalinidade. Pode-se, ainda, especular a quanto à possibilidade de que a migração de conteúdo alimentar, bactérias ou células de descamação possam ter ido para o ducto salivar por via ascendente através do óstio do ducto salivar, favorecendo, assim, a deposição de sais nestes elementos, com formação de sialólitos na luz do ducto, seguida de obstrução, levando a compressão de sua parede com posterior ruptura e deposição de sialólitos na área periductal e extravasamento salivar local. Apesar de não ter sido realizado estudo histológico, não se pode deixar de especular a possibilidade de ter ocorrida metaplasia óssea na região periductal salivar, similar ao relatado por Fernandes et al. (2012), com a formação de sialólitos e posterior ruptura do ducto; outro aspecto a ser considerado é que a particularidade da alcalinidade salivar nesta espécie possa contribuir na formação destas concreções sialolíticas, parâmetro importante na formação de sialólitos nesta espécie, conforme citou Wiggs e Lobprise (1997). Outros questionamentos devem ser considerados, a exemplo da idade dos pacientes seria um fator predisponente? O pH pode ser o mesmo nas duas glândulas e no ducto em tais condições? 19 Uma contaminação por muco, resíduo alimentar e ou células de descamação migrando por via ascendente em que magnitude poderá alterar o pH local? Ocorre falha ou relaxamento na abertura do óstio ductal salivar em pacientes mais idosos que possam contribuir com possível migração de contaminantes que irão predispor à formação de sialólitos? São questionamentos que precisam ser melhor avaliados em outros estudos. CONCLUSÕES A resolução de mucocele mandibular cervical associada a sialolitíase em cadela foi tratada cirurgicamente, tendo ocorrida cicatrização por primeira intenção sem intercorrências ou recidivas. Aventa-se a necessidade de avaliar pontos ainda não abordados na literatura, a exemplo da possibilidade de falha ou relaxamento do óstio ductal salivar na cavidade oral, possa predispor a ocorrência de sialolitíase em pacientes idosos, após contaminação por conteúdo alimentar, secundáriaà presença de bactérias, com sedimentações que possam participar na formação de concreções sialolíticas e levando a obstruções e ruptura ductal, merecem ser discutidos e melhor avaliados em outros estudos. REFERÊNCIAS ALCURE, M.L.; VARGAS, P.A.; JORGE JÚNIOR, J.; HIPÓLITO JÚNIOR, O.; LOPES, M.A. Clinical and histopatological finding of sialoliths. Brazilian Journal of Oral Science. 15: 899-903. 2005. AMAYA, J.; AVILA, J.C. Mucocele cervical em um canino. Rev Zooc 1(2): 3-6, 2014. 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