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Rev Med (São Paulo). 2021 jan.-fev.;100(1):78-83. 78 doi: http://dx.doi.org/10.11606/issn.1679-9836.v100i78-83 Relato de Caso Causa incomum de abdome agudo na sala de emergência: lipoma intestinal - série de casos e revisão de literatura Unusual cause of acute abdomen in emergency room: intestinal lipoma - case series and literature review Nina Rosa Tenório Lira1, Matheus Dantas Gomes Gonçalves2, Rodrigo Santiago Moreira3, Raquel Nogueira C. L. Lima4, Diego Laurentino Lima5, Gustavo Henrique Belarmino Góes6, Balduíno Guedes Nóbrega Júnior7 Lira NRT, Gonçalces MDG, Moreira RS, Lima RNCL, Lima DL, Goes GHB, Nóbrega Júnior BG. Causa incomum de abdome agudo na sala de emergência: lipoma intestinal - série de casos e revisão de literatura / Unusual cause of acute abdomen in emergency room: intestinal lipoma - case series and literature review. Rev Med (São Paulo). 2021 jan.-fev.;100(1):78-83. Este estudo foi aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa do Hospital da Restauração - CAAE nº 58711816.6.0000.5198, parecer nº 1.707.797. 1. MD, Cirurgia Vascular, Hospital Getúlio Vargas, Recife. https://orcid.org/0000-0003-3725-1615, nina_tl@hotmail.com. 2. MD, Cirurgia Geral, Hospital Getúlio Vargas, Recife. https://orcid.org/0000-0003-3469-1068, matheus.dantas@gmail.com. 3. MD, Cirurgia Torácica, Hospital Universitário Oswaldo Cruz, Recife. https://orcid.org/0000-0001-7101-4862, rodrigo9.moreira@gmail.com. 4. MD, Pesquisadora, Nova Iorque, EUA. Faculdade Pernambucana de Saúde, Recife. https://orcid.org/0000-0002-0238-8374, raquelnogueiracordeiro@ gmail.com. 5. MD, Cirurgião Geral. Research fellow, Departamento de Cirurgia, Montefiore Medical Center, Nova Iorque, EUA. https://orcid.org/0000-0001-7383- 1284, dilaurentino@gmail.com. 6. MD, Universidade de Pernambuco (UPE), Recife, Brasil. https://orcid.org/0000-0003-3366-1182, gustavogoesmt@gmail.com 7. MD, Cirurgião, Departamento de Cirurgia do Aparelho Digestivo, Hospital Getúlio Vargas, Recife. https://orcid.org/0000-0002-1304-7006, bgnj@ ig.com.br. Endereço para correspondencia: Raquel Nogueira C. L. Lima. 1741 Seminole Avenue. 10461 - Bronx - New York – USA. Email: raquelnogueiracordeiro@ gmail.com. RESUMO: Os lipomas são lesões benignas formadas por células gordurosas adultas e circundadas por cápsula fibrosa. Esses tumores podem ser assintomáticos ou apresentar-se com uma variedade de sintomas, podendo evoluir como uma emergência cirúrgica ou serem erroneamente diagnosticados como doença maligna. Assim, descrevemos três casos de pacientes diagnosticados com lipomas gastrointestinais (um caso de intestino delgado, um caso de ceco, e o terceiro de sigmoide) após início de quadro clínico sugestivo de abdome agudo, os dois primeiros casos foram inicialmente abordados por via laparoscópica e posteriormente a ressecção e anastomose foram realizadas por vias extracorpóreas, através de uma incisão de Pfannenstiel. O terceiro caso teve abordagem laparotômica. O estudo foi observacional e retrospectivo com análise de prontuários médicos. Os lipomas do trato gastrointestinal são raros, porém devem ser lembrados como diagnóstico diferencial, principalmente nos pacientes que apresentam quadro de dor abdominal aguda, geralmente compatível com abdome aguda obstrutivo. Palavras-chave: Abdome agudo; Lipoma; Pseudo-obstrução intestinal; Laparoscopia; Lesão benigna. ABSTRACT: Lipomas are benign lesions formed by adult fatty cells, surrounded by a fibrous capsule. These tumors may be asymptomatic or present a variety of symptoms, which may occur as a surgical emergency, and may also be erroneously diagnosed as malignant disease. We report three cases of patients diagnosed with gastrointestinal lipomas (one case from the small intestine, another one from the cecum and the third one from the sigmoid) after the clinical presentation of acute abdomen, the first two cases were initially treated by laparoscopy and subsequently resection and anastomosis were performed by extracorporeal pathways through a Pfannenstiel incision. The third case had a laparotomic approach. The study was observational and retrospective with research of medical records. Lipomas of the gastrointestinal tract are rare, but should be included in the differential diagnosis, especially in patients presenting with acute abdominal pain, usually compatible with acute obstructive abdomen. Keywords: Acute abdomen; Lipoma; Intestinal pseudo- obstruction; Laparoscopy; Benign lesion. 79 Lira NRT, et al. Causa incomum de abdome agudo: lipoma intestinal INTRODUÇÃO Os lipomas são lesões benignas formadas por células gordurosas circundadas por uma cápsula fibrosa1. Descritos pela primeira vez no trato gastrointestinal (TGI) por Bauer, em 1757, são uma condição rara, apesar de ser a neoplasia não epitelial mais comum no TGI2-4, podendo ser sésseis ou pediculados5. As células adiposas que originam os lipomas são do tipo uniloculares, as mesmas que compõem o tecido adiposo comum6. Da cápsula dos lipomas partem septos da mesma natureza tumoral, os quais contém colágeno, e, portanto, determinam a consistência da massa1. Os lipomas gastrointestinais podem ser sintomáticos ou não, apresentando risco de evoluir como uma emergência cirúrgica ou serem erroneamente diagnosticados como doença maligna1. RELATO DOS CASOS Relato do Caso 1 Paciente do sexo masculino, 64 anos, com história de dor em flanco esquerdo há 30 dias, tipo cólica, sem alterações do hábito intestinal, associada a melena há 10 dias, sem hematoquezia ou perda ponderal. Negava comorbidades, uso de medicações, etilismo e tabagismo. Única cirurgia prévia fora um apendicectomia há 25 anos. Ultrassonografia (USG) abdominal do dia anterior à admissão evidenciava nódulo em hipocôndrio esquerdo sugestivo de espessamento de alça intestinal. Paciente foi internado com hipótese diagnóstica de câncer de cólon, sendo realizada colonoscopia, que evidenciou doença diverticular dos cólons, de forma universal, não complicada. Esofagoduodenoscopia evidenciou pangastrite enantematosa leve. A investigação prosseguiu com tomografia computadorizada de abdome (Figura 1), que apresentou sinais sugestivos de invaginação intestinal envolvendo segmento jejunal e ocupando o flanco esquerdo, com extensão de aproximadamente 15 cm, sem definição clara de processos expansivos nem causas neoplásicas relacionadas. Figura 1 - Caso 1: Tomografia computadorizada de abdome evidenciando sinal do alvo sugestivo de intussuscepção Descrição cirúrgica 1 O paciente foi, então, submetido à abordagem laparoscópica, revelando alças de delgado em flanco esquerdo dilatadas e segmento de aproximadamente 5 cm endurecido com insinuação de uma alça em outra, além de aderências de alça de delgado em íleo terminal e aderência epiplóica. Posteriormente, foi realizada abordagem extracorpórea com uma incisão de Pfannenstiel, com ressecção de aproximadamente 15 cm do segmento de jejuno invaginado, sendo realizada anastomose jejuno- jejunal término-terminal (Figura 2. A, A’, A’’). Notam- se também áreas hemorrágicas na mucosa adjacente à lesão. No meso, foi identificado um linfonodo firme, acastanhado, medindo 0,6 x 0,4 x 0,3 cm. Figura 2 - Caso 1: A. Segmento de intestino delgado ressecado; B. Tumoração polipoide jejunal; C. Anastomose entérica O paciente evoluiu clinicamente bem, sem intercorrências, recebendo alta hospitalar no 13º dia pós- operatório. O estudo anatomopatológico do segmento de intestino delgado, previamente seccionado, medindo 18,5 cm de comprimento e 3,0 cm de diâmetro, revelou serosa lisa e pardacenta. Na mucosa, a 7,5 cm da menor margem, foi observada tumoração polipoide, firme, pardo-amarelada, medindo 4,5 x 3,5 x 2,0 cm, mostrando invaginação para dentro do lúmen intestinal (Figura 3. A). Diagnosticado segmento de jejuno (intussuscepção); 80 Rev Med (São Paulo). 2021 jan.-fev.;100(1):78-83. lipoma submucoso, ulcerado, medindo 4,5cm, associado a intussuscepçãoe serosite. Margens cirúrgicas livres de neoplasia. Um linfonodo mostrando hiperplasia folicular reativa. Figura 3 - A. Segmento de intestino delgado acometido pela invaginação (Caso 1); B. Peça cirúrgica ressecada contendo íleo terminal, ceco, apêndice vermiforme e cólon ascendente (Caso 2); C. Tumoração em região e ceco com aspecto lipomatoso (Caso 2) Relato do Caso 2 Paciente do sexo feminino, 40 anos, foi admitida na emergência com história de dor epigástrica que migrou para fossa ilíaca direita há dois dias, associada a vômitos. Negava comorbidades. Ao exame físico, apresentava dor à descompressão brusca em fossa ilíaca direita. Realizou USG de abdome o qual foi sugestivo de apendicite aguda. Descrição cirúrgica 2 A paciente foi submetida a abordagem videolaparoscópica no mesmo dia da admissão. Achados cirúrgicos foram apêndice vermiforme íntegro, pouco hiperemiado, com base invaginada e presença de aumento de volume inespecífico de ceco. Realizada liberação do bloqueio, de todo cólon direito pela linha avascular e parte do transverso; após ressecção da peça, foi realizado abordagem extracorpórea - uma incisão de Pfannenstiel foi realizada para retirada da peça e confecção de uma anastomose latero-lateral íleo-transverso com grampeador linear. Uma massa esferóide, fibroelástica de 8 cm de diâmetro no interior do ceco com invaginação parcial da base do apêndice foi encontrada. O apêndice encontrava- se com aspecto normal (Figura 3. A). Paciente evoluiu bem clinicamente, sem intercorrências, e recebeu alta no quinto dia de pós- operatório. Em retorno ambulatorial, trouxe resultado de exame histopatológico: analisada peça cirúrgica de cólon direito e íleo terminal em monobloco, medindo 33 cm de comprimento e diâmetro variando ente 2,5 e 4,5 cm, recoberto parcialmente por epíplon. Quando aberto, a mucosa era conservada, amarelo-esverdeada, exceto no ceco onde foi observada formação tecidual pediculada, firme-elástica, com 6,0 x 6,0 x 3,5 cm. Superfície de corte da formação é de aspecto adiposo. Ainda em monobloco, apêndice com 7,0 x 0,8 cm, castanho-acinzentado com luz virtual. Não havia linfonodos no espécime (Figura 3. A’). Diagnóstico histológico: lipoma pediculado, ulcerado na submucosa do ceco. Colite crônica leve associada. Hiperplasia linfóide do apêndice cecal. Relato do Caso 3 Paciente do sexo feminino, 49 anos, foi admitida no setor de emergência com quadro de dor abdominal difusa intensa há três dias. Encontrava-se no 15º dia pós-operatório de histerectomia total com ooforectomia bilateral. Realizou TAC de abdome com contraste venoso que evidenciou coleções hipodensas em pelve, a maior medindo 10,8 x 8,3 x 4,7 cm e a direita, medindo 3,5 x 2,9 x 2,3 cm, com pequena quantidade de líquido livre em cavidade abdominal; formação expansiva com densidade semelhante a gordura adjacente a parede do reto e herniação intra-abdominal de parte de alça de delgado, tecido adiposo e vaso mesentérico, circundando o sigmoide, porém sem definição de obstrução a montante. Descrição cirúrgica 3 A paciente, então, foi submetida a laparotomia exploradora de urgência cujos achados foram: moderada quantidade de secreção hemática em cavidade abdominal, sem sinais de sangramento ativo; ausência de pus ou secreção entérica. Identificada invaginação de todo o sigmoide para o reto; durante tentativa de redução da invaginação houve desvascularização extensa do sigmóide; “cabeça” da invaginação representada por lesão polipóide gigante de 6 cm em seu maior eixo, de possível linhagem lipomatosa. Apêndice vermiforme com aderência firme e área de inflamação junto à ligadura dos vasos gonadais direitos. Equipe cirúrgica optou foi realizar 81 Lira NRT, et al. Causa incomum de abdome agudo: lipoma intestinal apendicectomia e sigmoidectomia com anastomose colorretal manual. Paciente evoluiu clinicamente bem, recebendo alta hospitalar no sétimo dia pós-operatório. O estudo anatomopatológico mostrou: material de cólon sigmoide – segmento colônico medindo 43 cm de comprimento e 5,9 cm no maior diâmetro, serosa lisa e pardacenta, notando-se área de solução de continuidade medindo 6,0 cm de diâmetro a 16 cm da menor margem, onde é visualizada tumoração polipóide. Quando aberto, observa-se que a tumoração é elástica, medindo 6 x 4,5 x 3,5 cm. Aos cortes, a tumoração é de aspecto adiposo. No meso adjacente, foram identificados quatro linfonodos pardo-amarelados, o maior medindo 1,5 x 0,8 x 0,5 cm. Apêndice vermiforme medindo 8 cm de comprimento e 1 cm no seu maior diâmetro, superfície externa lisa, parcialmente recoberta por material purulento (Figura 4). Diagnóstico histológico: lipoma pediculado e ulcerado do cólon sigmoide, colite crônica associada. Apêndice vermiforme dentro dos limites da normalidade. Figura 4 - Caso 3 - A. Peça cirúrgica – sigmoide; B. Peça cirúrgica aberta contendo tumoração polipoide. DISCUSSÃO O lipoma intestinal apresenta incidência maior nas mulheres, sendo de duas mulheres para cada homem,7 o que acabou coincidindo com nosso presente relato. Em uma revisão de 64 portadores de lipomas sintomáticos, 41 (64%) eram mulheres1. A idade mais comum é na quinta a sexta décadas de vida para o cólon, estando nossos dois casos fora da faixa etária padrão. Para intestino delgado, a faixa etária predominante é da sexta a sétima décadas,8,9 e neste caso, o paciente descrito encontra-se nesse intervalo. O local mais comum para lipoma do TGI é o cólon, especificamente o ceco e o cólon ascendente. Nosso estudo descreve um caso no ceco e um em sigmoide, sendo este mais raro. O local onde o lipoma é mais comum é o íleo, sendo o jejuno mais infrequente, como identificado no Caso 1. Segundo Mouaqit10 em sua revisão de 51 casos de intussuscepções intestinais em adultos induzidas por lipoma, 26 ocorreram no intestino delgado, sendo 21 de íleo e apenas 5 em jejuno. Vinte e três foram de cólon, sendo 3 de ceco e 3 de sigmoide. Sete foram de cólon ascendente, 6 de transverso e 4 de cólon descendente. Apenas 2 ocorreram no estômago, exemplificando a raridade dessa doença. Já D’Javid et al.1 revisou 278 casos, dos quais 44% localizavam-se entre a válvula ileocecal e a porção distal do cólon ascendente, antes da flexura hepática, 21,5% no cólon transverso e 34,5% no segmento mais distal, incluindo o reto. Segundo Jiang7, após revisão de 33 casos, os sinais e sintomas mais comuns incluem dor abdominal (42,4%), sangramento retal (54,5%) e alteração do hábito intestinal (24,2%). Nossos três casos apresentavam como sintoma cardinal a dor abdominal, condizente com a literatura. Apenas o caso do lipoma de jejuno apresentou-se com outros sintomas associados, entre eles, melena; nenhum paciente apresentou mudança de hábito intestinal. Geralmente os lipomas tornam-se sintomáticos quando superam os 2 cm de diâmetro, estando o tamanho do lipoma diretamente relacionado com complicações agudas, como obstrução e invaginação11. Os três casos relatados no presente artigo apresentavam grandes diâmetros, sendo o menor de 4,5cm e o maior, 6 cm. A complicação aguda mais frequente do lipoma intestinal é a intussuscepção11, como encontrado na literatura vigente. A intervenção cirúrgica é mandatória em situações de obstrução, intussuscepção, perfuração ou hemorragia maciça causada pelo lipoma intestinal. Lipomas que não geram urgência cirúrgica, mas são sintomáticos, ou grandes (mesmo assintomáticos) também devem ser ressecados12. Vários métodos cirúrgicos, como excisão local através de uma pequena incisão em dois pontos, ressecção segmentar do cólon e hemicolectomia, podem ser empregados para tratar um lipoma de cólon. Um importante critério a ser considerado na escolha do 82 Rev Med (São Paulo). 2021 jan.-fev.;100(1):78-83. procedimento é avaliar existência de intussuscepção, tamanho, localização do tumor e diagnóstico pré- operatório correto7,13. O uso de técnicas minimamente invasivasdeve ser encorajado, devido a menor trauma cirúrgico e as vantagens já conhecidas da laparoscopia. Com o avanço da colonoscopia e cauterização endoscópica, ressecção com laço pela colonoscopia tornou-se popular e tem provado ser um método terapêutico seguro, especialmente para lesões pequenas. No entanto, lipomas maiores que 2 cm de diâmetro estão associados a maior risco de perfuração, sendo preferível a abordagem cirúrgica7. Kim et al.14 descreveram a remoção endoscópica de lipoma com um diâmetro máximo de 3,8 cm, assistida por injeção de solução salina com ou sem epinefrina na submucosa abaixo da lesão, sem complicações. Jiang7 relata resultado semelhante, com remoção segura endoscópica de um grande lipoma de 5 cm. Porém é consenso na literatura que casos inadequados para ressecção endoscópica devem sempre ter a ressecção cirúrgica indicada, seja por via laparoscópica ou abordagem aberta, para o alívio dos sintomas e prevenção de intussuscepção e outras complicações12. Conforme concluído por Jiang7, a remoção cirúrgica deve ser a escolha preferida nas seguintes situações: lipoma com diâmetro > 4 cm, com uma aparência séssil ou pedículo limitado; diagnóstico pré- operatório incerto; lesões com sintomas significativos, especialmente o aparecimento de intussuscepção; envolvimento da camada muscular ou serosa; e lesão que não pode ser radicalmente ressecada por colonoscopia1-5. Visto que os três casos descritos no presente artigo configuraram emergência com complicações agudas, a conduta cirúrgica mostrou-se a mais adequada. Como os lipomas são tumores benignos, a margem de ressecção livre de malignidade deve ser imediatamente verificada na sala de cirurgia usando biópsia de congelação, a fim de confirmar que o tumor é realmente benigno e evitar grandes ressecções intestinais. No entanto, se a malignidade não é excluída, o procedimento cirúrgico deve ser ampliado com dissecção linfonodal e ressecção intestinal radical2-6. Pela indisponibilidade de biópsia por congelação na emergência do nosso serviço, o que impossibilitou a análise no intra operatório, todas as lesões foram ressecadas com ampla margem de segurança. CONCLUSÕES Este trabalho apresenta relevância por descrever três casos de uma afecção rara: lipoma gastrointestinal. Pela baixa prevalência, há dificuldade em realizar ensaios clínicos com maior número de pacientes, ressaltando a importância das séries de casos. Embora raros, os lipomas gastrointestinais devem ser lembrados como diagnóstico diferencial, principalmente nos pacientes que apresentam quadro de dor abdominal compatível com abdome agudo, obstrução intestinal e intussuscepção intestinal no adulto. Participação dos autores: Informamos para devido fins que o artigo foi confeccionado em conjunto pelo grupo de autores com o grau de participação seguinte: Coleta de dados (Lira NRT, Gonçalves MDG). Orientação organizacional e sobre a essência, argumentação e relevância do trabalho: Lira NRT, Nóbrega Júnior BG, Moreira RS. Análise, pesquisa dos artigos, leitura e exclusão de pesquisas não pertinentes ao envolvimento do tema escolhido: Lira NRT, Gonçalves MDG, Lima DL, Lima RNCL. Leitura e escrita do conteúdo: Lira NRT, Gonçalves MDG, Lima DL, Lima RNCL. Revisão do texto quanto a integridade e veracidade quanto as fontes utilizadas: Lira NRT, Gonçalves MDG, Moreira RS, Lima DL, Lima RNCL, Nóbrega Júnior BG, Goes GHB. Dessa forma, o grupo de autores certifica participação conjunta na confecção do artigo, esperando contribuir no tema em questão. REFERÊNCIAS 1. Lee KJ, Kim GH, Park DY, Shin NR, Lee BE, Ryu DY, Kim DU, Song GA. Endoscopic resection of gastrointestinal lipomas: a single-center experience. Surg Endosc. 2014;28(1):185-92. doi: https://doi.org/10.1007/s00464- 013-3151-9. 2. Martinez-Mier G, Ortiz-Bayliss AB, Alvarado-Arenas R, Carrasco-Arroniz MA. 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